симптомов, постепенным малозаметным для пациента началом, иногда наличием спонтанных ремиссий заболевания. Вместе с тем нужно отметить недостаточность знаний особенностей клинической картины врачами общей практики.
Таким образом, для своевременной диагностики АС нужно уделять повышенное внимание лицам молодого возраста до 40 лет, предъявляющим жалобы на боли в спине воспалительного характера, а также имеющим в анамнезе данные о поражении энтезисов, перифериче-
Литература/References
1. Эрдес Ш. Ф., Ребров А. П., Дубинина Т. В. и др. Спондило-артриты: современная терминология и определения // Терапевтический архив. 1019. Т. 91. № 5. С. 84-88. [Erdes Sh. F., Rebrov A. P., Dubinina T. V. et al. Spondylarthritis: modern terminology and definitions. Terapevticheskii arkhiv. 1019; 91 (5): 84-88. (In Russ.)] DOI: 10. 1644 1/00403660. 1019.05.000 108.
2. Kotsis K., Voulgari P. V., Drosos A. A. et al. Health-related quality of life in patients with ankylosing spondylitis: A comprehensive review. Expert Rev Pharmacoecon. Outcomes. Res. 2014; 14 (6): 857-872. DOI: 10.1586/14737167.2014.957679.
3. Годзенко А. А., Бочкова А. Г., Румянцева О. А. и др. Частота и тяжесть внескелетных проявлений анкилозирующего спондилита // Научно-практическая ревматология. 2017. T.55. № 2. С. 169-176. [Godzenko A. A., Bochkova A. G., Rumyantseva O. A. et al. The frequency and severity of extra-skeletal manifestations of ankylosing spondylitis. Rheumatology Science and Practice. 2017; 55 (2): 169-176. (In Russ.)]
4. Волнухин Е. В., Галушко Е. А., Бочкова А. Г. и др. Клиническое многообразие анкилозирующего спондилита в реальной практике врача-ревматолога в России (часть 1) // Научно-практическая ревматология. 2012. Т. 50. № 2. С. 44-9. [Volnukhin E. V., Galushko E. A., Bochkova A. G. et al. Clinical diversity of ankylosing spondylitis in the real practice of a rheumatologist in Russia (part 1). Rheumatology Science and Practice. 2012; 50 (2): 44-9. (In Russ.)]
5. Van der Linden S., Valkenburg H. A., Cats A. Modified New York criteria 1984 (Evaluation of diagnostic criteria for ankylosing spondylitis:
ских суставов, органа зрения и отягощенный семейный анамнез по АС, с целью своевременного направления таких пациентов к ревматологу для дообследования и назначения базисной терапии.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии явного или потенциального конфликта интересов, связанного с публикацией статьи.
Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки.
a proposal for modification of the New York criteria). Arthritis Rheum., 1984; 17: 361-68.
6. Дубинина Т. В., Эрдес Ш. Ф. Причины поздней диагностики анкилозирующего спондилита в клинической практике // Научно-практическая ревматология. 2010. Т. 48. № 2. С. 43-8. [Dubinina T. V., Erdes Sh. F. Reasons for late diagnosis of ankylosing spondylitis in clinical practice. Rheumatology Science and Practice. 2010; (2): 43-8. (In Russ.)]
7. Callhoff J., Sieper J., Weil A. et al. Efficacy of TNFa blockers in patients with ankylosing spondylitis and non-radiographic axial spondylarthritis: a meta-analysis. Ann. Rheum. Dis. 2014. DOI: 10.1136/ annrheumdis-2014-205322.
8. Sieper J., van der Heijde D., Dougados M. et al. Efficacy and safety of adalimumab in patients with non-radiographic axial spondyloarthritis: results of a randomized placebo controlled trial (ABILITY-1). Ann. Rheum. Dis. 2013; 72: 81522. DOI: dx.doi.org/10.1136/ annrheumdis -2012-201766.
9. Sieper J., Rudwaleit M. Early referral recommendations for ankylosing spondylitis (including pre-radiographic and radiographic forms) in primary care. Ann. Rheum. Dis. 2005; 64: 659-63.
10. Sieper J., van der Heijde D. M., Landewе R. B. M. et al. New criteria for inflammatory back pain in patients with chronic back pain a real patient exercise of the Assessment in SpondyloArthritis international Society (ASAS). Ann. Rheum. Dis. 2009; 68: 784-8.
УДК 616.27-006:072.1-053 DOI 10.24412/2220-7880-2024-4-98-100
ТИМОМА СРЕДОСТЕНИЯ У РЕБЕНКА 9 ЛЕТ. КЛИНИЧЕСКОЕ НАБЛЮДЕНИЕ
'Чевжик В. П., 'Бродер И. А., 12Аксельров М. А., 'Арабская Е. А., 2Сударев Р. Е., 3Полуэктов В. Л.
1ГБУЗ ТО «Областная клиническая больница № 2», Тюмень, Россия (625039, г. Тюмень, ул. Мельникайте, 75, корпус 2)
2ФГБОУ ВО «Тюменский государственный медицинский университет» Минздрава России, Тюмень, Россия (625023, г. Тюмень, ул. Одесская, 54), e-mail: [email protected]
3ФГБОУ ВО «Омский государственный медицинский университет» Минздрава России, Омск, Россия (644099, г. Омск, ул. Ленина, 12)
К органоспецифическим опухолям средостения относится тимома. Образование происходит из клеточных элементов мозгового и коркового веществ тимуса и встречается редко, составляя 0,2% всех злокачественных образований. Считают, что тимомы могут иметь эмбриональное происхождение, связанное с нарушением синтеза тимопоэтина или иммунного гомеостаза. Рост и развитие опухоли связывают с инфекционными заболеваниями, радиационным воздействием, травмой средостения. У детей, в литературе, тимомы представлены единичными исследованиями и описаниями клинических случаев. В статье представлено наблюдение успешного торакоскопического удаления тимомы тип В1 у ребенка 9 лет.
Ключевые слова: тимома, опухоли средостения, опухоли вилочковой железы, торакоскопия, дети.
MIDDLE MEDIASTINUM THYMOMA IN A 9-YEAR-OLD CHILD: A CLINICAL CASE REPORT
'Chevzhik V. P., 'BroderI.A., 12Aksel'rovM.A., 'ArabskayaE. A., 'SudarevR.E., 3Рoluektov V.L.
Клинический случай
1Regional Clinical Hospital No. 2, Tyumen, Russia (625039, Tyumen, Melnikaite St., 75 build. 2)
2Tyumen Medical University, Tyumen, Russia (625023, Tyumen, Odesskaya St. 54), e-mail: [email protected]
3Omsk State Medical University, Omsk, Russia (644099, Omsk, Lenin St., 12)
Thymoma is the most common neoplasm of the anterior mediastinum. It originates from the cellular elements of the cerebral and cortical substances of the thymus and accounts for 0.2% of all malignancies. It is believed that thymomas may have an embryonic origin associated with a violation of thymopoietin synthesis or immune homeostasis. Tumor growth and development are associated with infectious diseases, radiation exposure, and mediastinum injury. In the literature, few cases of thymomas in children have been described. The article below presents successful thoracoscopic removal of type B1 thymoma in a 9-year-old child.
Keywords: thymoma, mediastinal tumors, thymus tumors, thoracoscopy, children.
Введение
Тимома - редкая эпителиальная опухоль тимуса, встречающаяся в 0,2% всех злокачественных образований [1, 2]. У детей эти опухоли чрезвычайно редки и представлены в литературе лишь единичными исследованиями и описаниями клинических случаев [2-5]. В данной статье представлено клиническое наблюдение развития тимомы у ребенка 9 лет.
Клиническое наблюдение
Девочка 9 лет, поступила в клинику с жалобами на надсадный кашель в течение 6 месяцев, резистентный к терапии, а также потливость в вечернее и ночное время. По данным амбулаторно выполненной рентгенографии и мультиспиральной компьютерной томографии органов грудной клетки выявлено образование передне-верхнего средостения. По данным параклинических методов обследования патологических изменений не выявлено, показатели хорионического гонадотропина в пределах референсных значений (1,4 МЕ/л), что исключает гер-миногенную природу образования.
Проведена компьютерная томография органов грудной клетки с внутривенным болюсным усилением. Визуализировано кистозно-солидное объемное образование передне-верхнего средостения размерами 5,6^3,5x7,2 см без признаков инвазии в ткани, с накоплением контрастного вещества. Метастатических отсевов и другой патологии нет (рис.).
С целью проведения гистологического анализа первым этапом выполнена трепанобиопсия. Затем ребенок уложен на живот с приподнятым на 30 градусов правым боком. Первый троакар введен в 5-е межреберье справа по среднеаксилярной линии. Дополнительные порты введены в 3-е межреберье по переднеаксилярной линии и 6-е межреберье по среднеаксиллярной линии. При ревизии выпота в плевральной полости нет, легкое не изменено. В переднем средостении визуализировано образование, исходящее из тимуса, без признаков инвазии в окружающие структуры. Определено, что образование исходит из вилочковой железы. Выполнена мобилизация образования путем рассечения медиастинальной плевры,
Рис. Мулътиспиралъная компьютерная томография органов грудной клетки с внутривенным болюсным усилением. Объемное образование переднего средостения
перикарда, прилегающих сосудистых коммуникаций, отрогов вилочковой железы. Опухоль удалена. При рассечении образования - множество кистозных полостей. Плевральная полость на 3 суток дренирована. Выписана переводом в отделение детской онкологии на 5-е сутки в удовлетворительном состоянии.
По результатам иммуногистохимического исследования, потребовавшего пересмотра в центре ФГБУ «НМИЦ ДГОИ им. Рогачева» Минздрава России, морфологически подтвержден диагноз: тимома, тип В1. Учитывая доброкачественный процесс данного типа опухоли и отсутствие инвазивного роста за капсулу, проведение адъювантной терапии не требуется.
В отдаленном периоде продолжено амбулаторное наблюдение за пациентом, включающее в себя контроль параклинических анализов, компьютерную томографию органов грудной клетки с внутривенным болюсным усилением и консультацию профильных специалистов.
Обсуждение
Тимома в структуре новообразований средостения у детей встречается в 10-20% [6]. За 13 лет (2011-2023) А. Ю. Разумовский и А. С. Задверюк из 179 случаев объемных образований грудной клетки у детей наблюдали лишь 1 тимому [7].
Все авторы, занимающиеся лечением тимом, отмечают сложность цитологической и гистологической интерпретации опухолей вилочковой железы, требующих дополнительного иммуногистохимического исследования и молекулярно-генетических тестов [8]. В зависимости от атипии эпителиальных клеток выделяют различные подтипы, что существенно влияет на прогноз для пациента [9-11]. В связи с малым накопленным опытом клинических рекомендаций и протоколов ведения данных пациентов нет. Одна из самых больших групп пациентов педиатрической популяции с тимомами представлена европейской ассоциацией по изучению редких опухолей у детей. Данное исследование включало 16 пациентов, у которых тимома была представлена подтипом В1 по классификации Masaoka [12]. Среди данной группы, учитывая отсутствие унифицированного подхода, лечение было разным. Успешные результаты были представлены у детей, прошедших оперативное лечение без неоадъювантной терапии и предоперационной биопсии [13], как и в представленном наблюдении.
Заключение
Данное клиническое наблюдение представляет интерес ввиду исключительной редкости тимомы в детской популяции. Основным методом лечения при В типе является хирургический. С целью верификации тимомы средостения необходимо применение иммуногистохи-мического исследования.
Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии явного или потенциального конфликта интересов, связанного с публикацией статьи.
Литература/References
1. Fornasiero A., Daniele O., Ghiotto C. et al. Chemotherapy of invasive thymoma. J. Clin. Oncol. 1990; 8 (8): 1419-1423.
2. Разин М. П., Минаев С. В., Турабов И. А., Стрелков Н. С., Жи-довинов А. А. Детская хирургия: учебник. 2-е изд., перераб. и доп. Москва: ГЭОТАР-Медиа, 2020. 704 с. [Razin M. P., Minaev S. V., Turabov I. A., Strelkov N. S., Zhidovinov A. A. Detskaya khirurgiya: Textbook. 2nd ed., rev. and add. Moscow: GEOTAR-Media; 2020. 704 p. (In Russ.)] DOI: 10.33029/9704-56972-2-DHI-2020-1-704.
3. Турабов И. А., Разин М. П. Онкологические и опухолепо-добные заболевания детского возраста: учебное пособие для студентов медицинских вузов. Архангельск: Изд-во СГМУ, 2013. 105 с. [Turabov I. A., Razin M. P. Onkologicheskie i opukholepodobnye zabolevaniya detskogo vozrasta: Textbook. Arhangel'sk: Northern SMU; 2013. 105 p. (In Russ.)]
4. Konoplyova E., Shevtsov D., Kazaryan G. ct al. Thymic carcinoma in a 2-year-old child: case description and literature review. Russ. J. Pediatr. Hematol. ctnd Oncol. 2020; 7 (3): 112-118.
5. Stachowicz-Stencel T., Orbach D., Brecht I. et al. Thymoma and thymic carcinoma in children and adolescents: A report from the European Cooperative Study Group for Pediatric Rare Tumors (EXPeRT). Eur. J. Cancer. Elsevier Ltd. 2015; 51 (16): 2444-2452.
6. Сушко А. А. Диагностика и лечение опухолей и опухолевидных образований средостения // Журнал Гродненского государственного медицинского университета 2015. № 3. С. 51-55. [Sushko A. A. Diagnostika i lechenie opukholei i opukholevidnykh obrazovanii sredosteniya. Zhurnal Grodnenskogo gosudarstvennogo meditsinskogo universiteta. 2015; 3: 51-55. (In Russ.)]
7. Разумовский А. Ю., Задверюк А. С. Эндоскопическое удаление объемных образований грудной полости у детей // Россий-
Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки.
ский вестник детской хирургии, анестезиологии и реаниматологии. 2023. Т. 13. Спецвыпуск. С. 151. [Razumovsky A. Yu., Zadver'uk A. S. Endoscopic removal of volumetric formations of the thoracic cavity in children. Russian Journal of Pediatric Surgery, Anesthesia and Intensive Care. 2023; 13 (Special Issue): 151. (In Russ.)]
8. Templo F. J.S. 19 P Fine needle aspiration cytology of thymic epithelial neoplasms: a cytologic-histologic correlation analysis from a referral institution. Annals of oncology. 2015; 26 (Issue suppl 1): 11-15.
9. Polo V., Girard N., Besse B. Thymic tumours: An update. Presse Medicale. Else vierMasson SAS. 2013. V. 42. № 9 PART2. P. e311-e316.
10. Кривенцова Н. А., Терещенко Г. В. Дифференциальная диагностика образований переднего средостения у детей (обзор литературы и клинические наблюдения) // Продолженное медицинское образование. Радиология - практика. 2021. № 5. С. 129-139. [Kriventsova N. A., Tereshchenko G. V. Differential diagnosis of anterior mediastinal formations in children (literature review and clinical observations). Radiology — practice. 2021; 5: 129-139. (In Russ.)] https://doi.org/10.52560/2713-0118-2021-5-129-139.
11. Чижиков А. В., Котляров Е. В., Мусин Ш. И., Рагулина Н. В. Комбинированный шейно-медиастинальный хирургический доступ к опухолям верхней апертуры грудной клетки // Медицинская наука и образование Урала. 2014. № 4. С. 88-92. [Chizhikov A. V., Kotl'yarov E. V., Musin Sh. I., Ragulina N. V. Combined cervical-mediastinal surgical access to tumors of the upper aperture of the chest. Meditsinskaya nauka i obrazovanie Urala. 2014; 4: 88-92. (In Russ.)]
12. Masaoka A. Staging system of thymoma. J. Thorac. Oncol. 2010; 5 (10 Suppl 4): S304-S312.
Формат 60x84'/8. Бумага офсетная. Гарнитура Times New Roman. Печать офсетная. Усл. п. л. 13,49. Тираж 150 экз. Заказ № 3594.
Подписано в печать 11.12.2024. Дата выхода в свет СМИ: 18.12.2024. Свободная цена.
@
Отпечатано в ООО «Кировская областная типография». 610004, г. Киров, ул. Ленина, 2в. www.printkirov.ru