СОВРЕМЕННЫЕ АСПЕКТЫ ПАТОЛОГИЧЕСКОЙ АНАТОМИИ СИНОВИАЛЬНОЙ САРКОМЫ

Буланов Дмитрий Владимирович

УДК 616.71-006.3.04 DOI: 10.29039/2224-6444-2024-14-3-43-51

СОВРЕМЕННЫЕ АСПЕКТЫ ПАТОЛОГИЧЕСКОЙ АНАТОМИИ СИНОВИАЛЬНОЙ САРКОМЫ

Буланов Д. В.

ФГАОУ ВО «Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н. И. Пирогова» Министерства здравоохранения Российской Федерации, кафедра патологической анатомии и клинической патологической анатомии лечебного факультета Института биологии и патологии человека, 117997, ул. Островитянова, д. 1, Москва, Россия

Для корреспонденции: Буланов Дмитрий Владимирович, кандидат медицинских наук, доцент кафедры патологической анатомии и клинической патологической анатомии Института биологии и патологии человека ФГАОУ ВО «Российский национальный исследовательский медицинский университет имени Н. И. Пирогова», e-mail: [email protected]

For correspondence: Bulanov Dmitriy Vladimirovich, PhD, Associate Professor of the Department of Pathological Anatomy and Clinical Pathological Anatomy of the Institute of Human Biology and Pathology of the N.I. Pirogov Russian National Research Medical University, e-mail: [email protected]

Information about authors:

Bulanov D.V., https://orcid.org/0009-0005-3772-6643

РЕЗЮМЕ

Синовиальная саркома (СС) представляет собой одно из наиболее агрессивных злокачественных новообразований среди сарком мягких тканей, что связано с ее уникальными биологическими особенностями и высокой склонностью к метастазированию. Эта опухоль демонстрирует значительное морфологическое разнообразие, включающее в себя как бифазные, так и монофазные гистологические формы. Каждый из этих вариантов обладает особыми характеристиками и требует дифференцированного подхода в прогнозировании исходов. Морфологическая изменчивость СС нередко затрудняет диагностику, что требует предельно внимательного гистологического исследования и исключения других злокачественных новообразований, схожих по своей морфологической картине. Важность тщательной дифференциальной диагностики неоценима, так как ошибки на этом этапе могут привести к неправильному выбору тактики лечения. Прогноз для пациентов с данным типом саркомы остается неблагоприятным. По статистике, общая 5-летняя выживаемость не превышает 50%, что подчеркивает необходимость своевременной диагностики и разработки более эффективных методов лечения. Современные исследовательские направления активно фокусируются на выявлении прогностических факторов и создании индивидуализированных стратегий терапии, которые включают в себя как молекулярные, так и клинические исследования. Применение таких персонализированных подходов может кардинально изменить исходы лечения, повысив выживаемость и улучшив качество жизни пациентов с СС.

Ключевые слова: синовиальная саркома, морфологическое разнообразие, выживаемость, метастатическая активность.

MODERN ASPECTS OF SYNOVIAL SARCOMA PATHOLOGY

Bulanov D. V.

N. I. Pirogov Russian National Research Medical University, Department of Pathological Anatomy and Clinical Pathological Anatomy of the Faculty of Medicine of the Institute ofHuman Biology and Pathology, Mos^w, Russia

SUMMARY

Synovial sarcoma (SS) is one of the most aggressive malignant neoplasms among soft tissue sarcomas, which is associated with its unique biological characteristics and high tendency to metastases. This tumor demonstrates significant morphological diversity, including both biphasic and monophasic histological forms. Each of these variants has special characteristics and requires a differentiated approach to predicting outcomes. The morphological variability of SS often complicates diagnosis, which requires extremely careful histological searching and exclusion of other malignant neoplasms similar in their morphology. The importance of careful differential diagnosis is invaluable, since errors at this stage can lead to the wrong choice of treatment tactics. The prognosis for patients with this type of sarcoma remains unfavorable. According to statistics, the overall 5-year survival rate does not exceed 50%, which emphasizes the need for timely diagnosis and the development of more effective treatment methods. Current research trends are actively focused on identifying prognostic factors and creating individualized treatment strategies that include both molecular and clinical studies. The use of such personalized approaches can dramatically change treatment outcomes, increasing survival and improving the quality of life of patients with SS.

Key words: synovial sarcoma, morphological diversity, survival, metastatic activity.

Синовиальная саркома (СС) представляет собой одну агрессивных злокачественных опухолей по своему биологическому поведению среди сарком мягких тканей (СМТ). Она входит в группу наиболее часто диагностируемых у взрослых СМТ наряду с такими типами как липосаркома и лейомиосаркома. В детской популяции частота встречаемости синовиальной саркомы уступает только рабдомиосаркоме, что подчеркивает ее значимость и в этом возрастном диапазоне. Наиболее часто СС диагностируется в возрасте от 15 до 35 лет, причем в этой возрастной группе отмечается небольшое преобладание у лиц мужского пола. Локализация синовиальной саркомы в мягких тканях конечностей встречается в 80% случаев, однако данное новообразование может также проявляться в различных других областях тела, включая области головы, шеи, туловища и забрюшинное пространство. СС может поражать сердце, перикард, глотку, гортань, плевру, легкие, слюнные железы, язык, пищевод, желудок, печень, кишечник, почки, предстательную железу, брыжейку, вульву и даже конъюнктиву [1; 2]. Более редким, но также возможным вариантом локализации может быть внутрикостный рост СС [3; 4]. Понимание особенностей ее локализации и частоты встречаемости в различных возрастных и половых группах может значительно помочь в своевременной диагностике и лечении данного типа саркомы.

Цель исследования: изучить накопленные современные международные данные о гистологическом строении и дифференциальной диагностике СС, с учетом прогностических факторов, определяющих клиническое течение заболевания.

Классификация и гистогенез

Согласно определению Всемирной организации здравоохранения (ВОЗ), синовиальная саркома (СС) представляет собой мезенхимальную веретеноклеточную опухоль, которая характеризуется возможным присутствием тканевого компонента с эпителиальной дифференцировкой. Это означает способность СС к мезенхимально-эпи-телиальному переходу с формированием железистых структур, что придает опухоли бифазный морфологический тип строения. Одной из ключевых особенностей этой опухоли является наличие устойчивой специфической хромосомной транслокации ^Х;18Хр11^11), которая считается диагностически значимой и обнаружение которой в клетках опухоли используется для подтверждения диагноза на молекулярном уровне [5-7].

История изучения синовиальной саркомы начинается в конце XIX века. В 1895 году немецкий врач Густав Симон впервые использовал термин «синовиальная саркома» при описании опухолевого поражения коленного сустава у взрослого

мужчины. Это было началом более глубокого изучения данного заболевания, которое продолжалось и в начале XX века. В 1910 году исследователи Франсуа Лежар и Анри Рубенс-Дюваль дали более подробную характеристику этой опухоли, что стало важным шагом в понимании её клини-ко-морфологических особенностей [8; 9].

Особое внимание к синовиальной саркоме было уделено в середине XX века. В 1944 году исследователи К. Д. Хаагенсон и А. П. Стут, проведя анализ 104 случаев заболевания, разработали диагностические критерии для идентификации синовиальной саркомы, что позволило выделить её в отдельную клинико-морфологическую форму. Эти критерии стали важным ориентиром для врачей-патологоанатомов в их практике. В 1947 году Американский институт патологии вооруженных сил (AFIP) опубликовал отчет о 33 случаях синовиальной саркомы, который включал детальное описание данного типа саркомы. Это исследование сыграло ключевую роль в формировании современного понимания синовиальной саркомы расширив понимание о возможностях не только морфологической, но и лучевой диагностики этой опухоли.

Несмотря на свое название, синовиальная саркома (СС) не возникает из синовиальной ткани, как это могло бы показаться на первый взгляд. Изначально предполагалось, что эта опухоль имеет свои истоки в элементах синовиальной оболочки, которая окружает суставы. Однако дальнейшие исследования не подтвердили эту гипотезу. В действительности, синовиальная саркома представляет собой злокачественную опухоль, происхождение которой не связано напрямую с синовиальной оболочкой. Это открытие изменило понимание патогенеза этого типа саркомы и дало возможность по-новому взглянуть на механизмы её развития, а также подходы к диагностике и лечению [10; 11].

Гистогенетическое противоречие, связанное с синовиальной саркомой (СС), отразилось и в альтернативных названиях этой опухоли, таких как «злокачественная синовиома» и «синовио-бластическая саркома». Эти термины возникли из-за первоначальных представлений о природе опухоли, однако дальнейшие исследования показали, что эти названия не полностью отражают сущность данного новообразования. Природа синовиальной саркомы остается предметом дискуссий и научных споров. Некоторые исследователи считают, что СС представляет собой не что иное, как первичную карциносаркому мягких тканей. Существует и другая гипотеза, согласно которой синовиальная саркома может происходить из примитивной мезенхимальной клетки, что добавляет еще один слой сложности в понимании

её происхождения. Несмотря на все эти противоречивые версии, современная наука еще не пришла к единому мнению относительно точного источника возникновения этой опухоли [12-14].

На данный момент, согласно международной классификации опухолей мягких тканей и костей, опубликованной Всемирной организацией здравоохранения (ВОЗ) в 2020 году, синовиальная саркома отнесена к группе опухолей с неопределенной гистогенетической дифференцировкой. Тем не менее, исследовательская работа в этой области продолжается [15, 16]. Исследования, проведенные S. Nagayama и коллегами, раскрыли важные аспекты генетического профиля синовиальной саркомы (СС), выявив значительное сходство в экспрессии множества генов между этой опухолью и злокачественной опухолью оболочек периферических нервов (MPNST). Это открытие дало основание предположить, что СС имеет нейроэктодермальное происхождение. Такое заключение основывается на обнаружении общих молекулярных маркеров и механизмов, характерных для обоих типов опухолей [17; 18].

В рамках классификации Всемирной организации здравоохранения (ВОЗ) синовиальная саркома подразделяется на два основных гистологических субтипа: монофазный веретеноклеточный и бифазный. Примечательно, что бифазный гистологический субтип, по данным D. Betal и его коллег, встречается до двух третей случаев СС. Однако, в некоторых классификационных схемах помимо указанных субтипов также включается монофазный эпителиальный субтип. В 1997 году F.M. Enzinger и S.W. Weiss предложили дополнительно выделить низкодифференцированный гистологический субтип СС, который составляет не менее 20% случаев и характеризуется мелко-круглоклеточной морфологией. Этот подтип отличается более агрессивным биологическим поведением [19-21].

Особенности гистологического строения

При микроскопическом исследовании СС наблюдается характерная картина веретенокле-точной ткани, часто с железисто-подобными структурами, однако гистологическое строение этой опухоли демонстрирует значительное варьирование [22]. В тканях СС можно встретить различные морфологические элементы, такие как структуры, напоминающие «муар», с поляризация ядер с образованием палисадных структур, псевдорозетки Гомера-Врайта, а также массивные участки метапластического образования костной и хрящевой ткани, и миксоидных изменений межклеточной стромы (рис. 1). Такое морфологическое разнообразие находит отражение в многочисленных структурных вариантах этой опухоли [23].

Рис. 1. Монофазная синовиальная саркома ув. х50

(окр. гематоксилин-эозин), разнонаправленные пучки тесно расположенных веретеновидных клеток с очагами миксоидных изменений (указано стрелкой). Микроскопические стеклопрепараты

из личной коллекции автора. Fig. 1. Monophasic synovial sarcoma, magnification x50 (hematoxylin and eosin), multidirectional bundles of closely located spindle-shaped cells with foci of myxoid changes (indicated by arrow). Microscopic slides from the author's personal collection.

При микроскопическом исследовании синовиальная саркома (СС) классифицируется на две основные группы: бифазные и монофазные опухоли. Бифазный вариант СС, хотя и встречается в меньшинстве случаев (примерно в четверти или трети), характеризуется наличием как эпителиальных, так и веретено-клеточных компонентов в различных пропорциях (рис. 2). Эпителиальные клетки в таких опухолях часто формируют плотные гнезда, тяжи или железистые структуры с трубчатой, альвеолярной или папиллярной архитектурой [24]. Клетки в этих структурах могут быть кубической или столбчатой формы, с округ-ло-овоидными везикулярными ядрами и более обильной бледно-эозинофильной цитоплазмой по сравнению с темно-синей цитоплазмой вере-теноклеточного компонента. Гландулярные (железисто-подобные) области могут часто содержать муцин. В некоторых случаях железистый компонент может быть доминирующим, что усложняет дифференциальную диагностику и может быть ошибочно принят за аденокарциному, хотя всегда присутствует и веретеноклеточный компонент. Редко можно наблюдать плоскоклеточную метаплазию или гранулярные изменения клеток в эпителиальном компоненте [25].

Веретеновидные клетки бифазной СС имеют характерную вытянутую форму, небольшие размеры и скудную цитоплазму. Ядра обычно ги-перхромные, с обычным гранулированным хроматином и едва заметными ядрами. Отношение ядер к цитоплазме настолько высокое. Клетки расположены в плотных фасцикулах, иногда демонстрируя "тигроидное палисадирование" или

Рис. 2. Бифазная синовиальная саркома ув. х200 (окр. гематоксилин-эозин), среди неравномерно гиалинизированного веретеноклеточного компонента опухоли, определяются эпителиальные

структуры железистого строения (отмечено стрелкой). Микроскопические стеклопрепараты из личной коллекции автора. Fig. 2. Biphasic synovial sarcoma, magnification x200 (hematoxylin and eosin), among the unevenly hyalinized spindle cell components of the tumor, epithelial structures of glandular structure are determined (marked with an arrow). Microscopic slides from the author's personal collection.

архитектурный рисунок в виде «елочки». Количество коллагена в межклеточной опухолевой строме может варьировать, от скудного до обильного [26]. Миксоидные изменения, как правило, присутствуют в ограниченных фокусах и редко преобладают, но могут включать чередующиеся гипоклеточные и более клеточные области, а также ретиформные тяжи или микрокисты [27].

Многие синовиальные саркомы могут характеризоваться "сосудистым рисунком", напоминающий солитарную фиброзную опухоль или гемангиоперицитому [28]. Тучные клетки могут присутствовать в различных количествах. В одной трети случаев наблюдаются области с кальцификацией и/или оссификацией, которые могут быть достаточно выраженными. В местах оссификации остеоид имеет "кружевной" рисунок, который может имитировать остеосаркому, а костная ткань может достигать ламеллярной и трабекулярной зрелости. Метапластический хрящ встречается редко.

В типичных бифазных или монофазных СС также можно обнаружить низкодифференциро-ванные участки с повышенной клеточностью, значительной ядерной атипией и высокой мито-тической активностью (более 6 митозов/мм2 или более 10 митозов на 10 мощных полях 0,17 мм2). Эти области могут содержать фасцикулярные ве-ретеноклеточные элементы, гиперхромные круглые опухолевые клетки, напоминающие саркому

Юинга, или эпителиоидные клетки. В сравнении с типичными формами СС, низкодифференциро-ванные участки могут быть с наличием очагов некроза, наличием хорошо выраженного сосудистого рисунка с тонкими фиброваскулярные перегородками, разделяющими группы опухолевых клеток. Низкодифференцированные гистологические варианты СС (рис. 4) чаще всего встречаются у пожилых пациентов [29].

Помимо общепринятого подразделения синовиальной саркомы (СС) на гистологические субтипы, такие как монофазный веретеноклеточный и бифазный, некоторые исследователи выделяют и другие гистологические варианты этой опухоли, включая кистозный, кальцифицирующий (рис. 3) и миксоидный. Эти варианты различаются по своей морфологической структуре и, соответственно, по клиническому поведению. Например, кистоз-ный вариант может содержать множественные кистозные полости, кальцифицирующий — области кальцификации, а миксоидный — обширные участки миксоидной стромы, что делает диагностику и лечение более сложными [30].

Дифференциальная диагностика

При диагностике СС из-за этого тканевого многообразия требуется проведение тщательной дифференциальной гистологической диагностики. Важно включать в дифференциально диагностический ряд новообразования как эпителиального, так и мезенхимального генеза, к числу которых относятся злокачественные опухоли, такие как злокачественная опухоль из оболочек

Рис. 3. Кальцифицирующий вариант монофазной синовиальной саркомы ув. х200 (окр. гематоксилин-эозин), разнонаправленные пучки тесно расположенных веретеновидных клеток с очагами депозитов кальция (отмечено стрелкой). Микроскопические стеклопрепараты из личной коллекции автора. Fig. 3. Calcifying variant of monophasic synovial sarcoma, magnification x200 (hematoxylin and eosin), multidirectional bundles of closely located spindle-shaped cells with foci of calcium deposits (marked with arrow). Microscopic slides from the author's personal collection.

Рис. 4. Низкодифференцированная синовиальная саркома, Grade 3 по системе градации French Federation of Cancer Centers Sarcoma Group (FNCLCC), ув. х400 (окр. гематоксилин-эозин) выраженная ядерная атипия и полиморфизм, с наличием зоны некроза (отмечено стрелкой). Микроскопические стеклопрепараты из личной коллекции автора. Fig. 4. Poorly differentiated synovial sarcoma, Grade 3 according to the grading system of the French Federation of Cancer Centers Sarcoma Group (FNCLCC), magnification x400 (hematoxylin

and eosin), pronounced nuclear atypia and polymorphism, with the presence of a necrotic zone (marked with an arrow). Microscopic slides from the author's personal collection.

периферических нервов (MPNST), саркома Юин-га и недифференцированные мелкокруглоклето-чые саркомы, фибросаркому, лейомиосаркому, эпителиоидную саркому, светлоклеточную саркому, диффузный тип теносиновиальной гиган-токлеточной опухоли. Каждое из этих новообразований имеет свои особенности, которые могут пересекаться с морфологическими характеристиками СС, что требует тщательного и многоступенчатого подхода к диагностике [31; 32].

Синовиальные саркомы в большинстве случаев относятся к высоко злокачественным опухолям, что подтверждается их соответствием критериям G2 или G3 по системе French Federation of Cancer Centers Sarcoma Group (FNCLCC). Это означает, что такие опухоли обладают значительным потенциалом для агрессивного роста и ме-тастазирования [33]. Для пациентов с СС характерен высокий риск развития рецидивов, а также метастазирования в легкие, лимфатические узлы, кости и плевру [34; 35]. Общая 5-летняя выживаемость больных с СС остается менее 50%, что подчеркивает важность своевременного и адекватного лечения.

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

Синовиальная саркома (СС) представляет собой одну из агрессивных сарком мягких тканей,

что обусловлено её уникальными биологическими особенностями и высокой склонностью к ме-тастазированию. Эта опухоль характеризуется значительным морфологическим разнообразием, которое включает в себя различные гистологические формы, такие как бифазные и монофазные варианты. Морфологическая изменчивость синовиальной саркомы нередко создает значительные сложности в диагностике, что требует проведения предельно тщательного гистологического исследования. В процессе диагностики важно исключить другие злокачественные новообразования, которые могут проявляться схожими морфологическими признаками. Недооценивать важность дифференциальной диагностики невозможно, поскольку ошибки на этом этапе могут привести к неверному выбору тактики лечения и, соответственно, ухудшению прогноза для пациента. Использование персонализированных подходов в лечении синовиальной саркомы может кардинально изменить результаты терапии, повысив выживаемость пациентов и улучшив их качество жизни. Эти подходы включают активное изучение молекулярных механизмов заболевания, разработку новых препаратов и методов терапии, а также использование современных технологий в диагностике и лечении.

ЛИТЕРАТУРА

1. Cho E. B., Lee S. K., Kim J. Y., Kim Y. Synovial Sarcoma in the Extremity: Diversity of Imaging Features for Diagnosis and Prognosis. Cancers (Basel). 2023 Oct 5;15(19):4860. doi:10.3390/cancers15194860.

2. Grund C., Kerner D., Driulini D., Schneider G. Bedeutung und Anwendung radiologischer Modalitäten in der Diagnostik von Weichteiltumoren (Importance and implementation of radiological modalities in the diagnostics of soft tissue tumors). Radiologie (Heidelb). 2024 Aug 7. German. 2024 Sep;64(9):728-738. doi:10.1007/s00117-024-01348-3.

3. Shilo K., Kneuertz P. J., Liebner D., Chen W. Case report: Pulmonary synovial sarcoma in a long-term survivor of childhood Hodgkin lymphoma. Front Oncol. 2023 Feb 24;13:1096160. doi:10.3389/ fonc.2023.1096160.

4. Sultan I., Rodriguez-Galindo C., Saab R., Yasir S., Casanova M., Ferrari A. Comparing children and adults with synovial sarcoma in the Surveillance, Epidemiology, and End Results program, 1983 to 2005: an analysis of 1268 patients. Cancer. 2009 Aug 1;115(15):3537-47. doi:10.1002/cncr.24424.

5. Fisher C., Folpe A. L., Hashimoto H., Weiss S. W. Intra-abdominal synovial sarcoma: a clinicopathological study. Histopathology. 2004 Sep; 45(3):245-53. doi:10.1111/j.1365-2559.2004.01950.x.

6. WHO Classification of Tumours Editorial Board. Soft tissue and bone tumours. Lyon (France): International Agency for Research on Cancer; 2020. WHO classification of tumours series, 5th ed.; vol. 3. URL: https://publications.iarc.who.int/Book-And-Report-Series/Who-Classification-Of-Tumours/Soft-Tissue-And-Bone-Tumours-2020. (Дата обращения 02.09.2024)

7. Amin M. B., Edge S. B., Greene F. L., et al, eds. AJCC Cancer Staging Manual. 8th ed. New York, NY: Springer; 2017.

8. Begueret H., Galateau-Salle F., Guillou L., Chetaille B., Brambilla E., Vignaud J. M., Terrier P., Groussard O., Coindre J. M. Primary intrathoracic synovial sarcoma: a clinicopathologic study of 40 t(X;18)-positive cases from the French Sarcoma Group and the Mesopath Group. Am J Surg Pathol. 2005 Mar; 29(3):339-46. doi:10.1097/01. pas.0000147401.95391.9a.

9. Scheithauer B. W., Amrami K. K., Folpe A. L., Silva A. I., Edgar M. A., Woodruff J. M., Levi A. D., Spinner R. J. Synovial sarcoma of nerve. Hum Pathol. 2011 Apr;42(4):568-77. doi:10.1016/j. humpath.2010.08.019.

10. Laasri K., Zhim M., Halfi I. M., Imrani K., Billah N. M., Nassar I. Metastatic pulmonary synovial sarcoma: A double coincidence: Case report. Radiol Case Rep. 2022 Dec 21;18(3):878-881. doi:10.1016/j.radcr.2022.11.058.

11. Brcic L., Roden A. C. Histopathological features of giant mediastinal tumors literature review. Mediastinum. 2023 Oct 20;7:37. doi:10.21037/med-23-23.

12. Dufresne A., Pokras S., Meurgey A., Chabaud S., Toulmonde M., Bompas E., Le Cesne A., Robin Y. M., Duffaud F., Valentin T., El Zein S., Leroux A, Dubray-Longeras P, Firmin N, de Pinieux G, Noal S, Delfour C, Bollard J., Tonon L., Biette A., Gadot N., Attignon V., Jean-Denis M., Woessner M., Klohe E., Thayaparan T., Eleftheriadou I., Blouch K., Nathenson M. J., Blay J. Y. Investigating the prognostic impact of NY-ESO-1 expression and HLA subtypes in metastatic synovial sarcoma. ESMO Open. 2024 Aug 16;9(8):103645. doi: 10.1016/j. esmoop.2024.103645.

13. Zhu D, Zheng W, Zhu Z, Chen F, Wang X. Epidemiology, incidence, and survival of synovial sarcoma of children: a SEER database analysis. Transl Pediatr. 2024 Jul 31;13(7):1179-1189. doi:10.21037/tp-24-59.

14. Guo Q., Yang Z., Wang K., Wu J., Liu B., Lin N., Tao H., Ye Z. Whether unplanned excision on synovial sarcoma will influence the prognosis? An retrospective analysis of prognostic factors in 54 synovial sarcoma cases at a single center. Clin Transl Oncol. 2024 Aug 2. doi:10.1007/s12094-024-03643-w.

15. Giner F., Medina-Ceballos E., López-Reig R., Machado I., López-Guerrero J. A., Navarro S., Rubio-Martínez L. A., Espino M., Mayordomo-Aranda E., Llombart-Bosch A. The Combined Immunohistochemical Expression of GLI1 and BCOR in Synovial Sarcomas for the Identification of Three Risk Groups and Their Prognostic Outcomes: A Study of 52 Patients. Int J Mol Sci. 2024 Jul 11;25(14):7615. doi:10.3390/ijms25147615.

16. Yndestad S., Haugland H. K., Goplen D., Wojcik D., Knappskog S., L0nning P. E. Germline variants in patients diagnosed with pediatric soft tissue sarcoma. Acta Oncol. 2024 Jul 22;63:586-591. doi:10.2340/1651-226X.2024.40730.

17. Würtemberger J., Ripperger T., Vokuhl C., Bauer S., Teichert-von Lüttichau I., Wardelmann E., Niemeyer C. M., Kratz C. P, Schlegelberger B., Hettmer S. Genetic susceptibility in children, adolescents, and young adults diagnosed with soft-tissue sarcomas. Eur J Med Genet. 2023 May;66(5):104718. doi:10.1016/j. ejmg.2023.104718.

18. Abu-Hijlih R., Sharaf B., Salah S., Bani Hani H., Alqaisieh M., Alzibdeh A., Ababneh L, Mahafdah S, Abdel-Razeq H. Germline Genetic Mutations in Adult Patients with Sarcoma: Insight into the Middle East Genetic Landscape. Cancers (Basel). 2024 Apr 25;16(9):1668. doi:10.3390/ cancers16091668.

19. Nishino S., Kojima N., Sugino H., Mori T., Yatabe Y., Yoshida A. MUC5AC immunoreactivity in scattered tumor cells is useful for diagnosing CIC-rearranged sarcoma. Virchows Arch. 2024 Aug;485(2):359-363. doi:10.1007/s00428-024-03863-z.

20. Sanchez J., Guevara N., Chapiolkina V., Perez Rosario E. M, Tole M. C., Mekonnen Y., Fulger I. Unveiling Rarity: A Case Report of a Poorly Differentiated Synovial Sarcoma Mimicking a Plunging Ranula. Cureus. 2024 Jul 10;16(7):e64290. doi:10.7759/cureus.64290.

21. Ravindran A., Miller M. S., Ayers E., Gimple L., Ayers M. A case report of primary pericardial sarcoma. Eur Heart J Case Rep. 2024 Jun 26;8(6):yta 284. doi:10.1093/ehjcr/ytae284.

22. Soltaninia O., Dehghan A., Fatehi F., Naderi H. A rare intraosseous synovial sarcoma of the mandible: A case report. Int J Surg Case Rep. 2024 Jul;120:109880. doi:10.1016/j.ijscr.2024.109880.

23. Hatano H., Yamagishi T., Yanabashi K., Ogose A. Underlying synovial sarcoma undiagnosed for more than 20 years in a patient with regional pain: a case report. Skeletal Radiol. 2024 May 10. doi:10.1007/s00256-024-04701-8.

24. Lee M. J., Chen T. W. Sarcoma incidence worldwide: regional differences in histology and molecular subtypes. Curr Opin

Oncol. 2024 July 1;36(4):276-281. doi:10.1097/ CCO.0000000000001046.

25. Yankov G., Alexieva M., Ivanova S., Yankova S., Mekov E. A giant synovial sarcoma of the left lung. Folia Med (Plovdiv). 2024 Apr 30;66(2):277-281. doi:10.3897/folmed.66.e104433.

26. Ferrari A., Orbach D., Bergamaschi L., Schoot R. A., van Noesel M. M., Di Carlo D., Bisogno G., Alaggio R, Milano G. M., Chiaravalli S, Fuccillo F, Laurence V., Corradini N., Gasparini P., Vennarini S., Pasquali S., Casanova M. Treatment at relapse for synovial sarcoma of children and adolescents: A multi-institutional European retrospective analysis. Pediatr Blood Cancer. 2024 Jul;71(7):e31038. doi:10.1002/pbc.31038.

27. Shein G., Potter A. J., Loo C., Smee R., Jacobson I., Anazodo A. Paediatric Laryngeal Synovial Sarcoma: Dilemmas and Decision-Making. Case Rep Otolaryngol. 2024 Apr 1;2024:7574240. doi:10.1155/2024/7574240.

28. Gazendam A. M., Popovic S., Munir S., Parasu N., Wilson D., Ghert M. Synovial Sarcoma: A Clinical Review. Curr Oncol. 2021 May 19;28(3):1909-1920. doi:10.3390/ curroncol28030177.

29. Serinelli S., Gitto L., Zaccarini D. J. Synovial sarcoma of the hand-wrist: a case report and review of the literature. J Med Case Rep. 2021 Jan 17;15(1):12. doi:10.1186/s13256-020-02613-4.

30. Liddle S., Mitchell P. Synovial sarcoma of the oesophagus. ANZ J Surg. 2021 Apr;91(4):751-753. doi:10.1111/ans.16237.

31. Streich L., Johnson D. N., Alexiev B. A. Synovial sarcoma with overwhelming glandular (adenocarcinoma-like) component: A case report and review of the literature. Pathol Res Pract. 2021 Jun;222:153418. doi:10.1016/j. prp.2021.153418.

32. Thway K., Fisher C. Synovial sarcoma: defining features and diagnostic evolution. Ann Diagn Pathol. 2014 Dec;18(6):369-80. doi:10.1016/j. anndiagpath.2014.09.002.

33. Fujibuchi T., Miyawaki J., Kidani T., Imai H., Kiyomatsu H., Kitazawa R., Miura H. Intraosseous synovial sarcoma of the distal ulna: a case report and review of the literature. BMC Cancer. 2019 Feb 1;19(1):116. doi:10.1186/s12885-019-5325-x.

34. Smolle M. A., Parry M., Jeys L., Abudu S., Grimer R. Synovial sarcoma: Do children do better? Eur J Surg Oncol. 2019 Feb;45(2):254-260. doi:10.1016/j.ejso.2018.07.006.

35. Samia A., Scarcella J., Zeri R., Guo Y. Intraneural Synovial Sarcoma of the Median Nerve in a 15-Year-Old Male: A Case Report and Review of Literature. Hand (N Y). 2022 Mar;17(2):NP1-NP5. doi:10.1177/1558944720975139.

REFERENCES