CC BY
0https://doi.Org/10.20340/vmi-rvz.2024.4.MORPH.3 »
УДК616.146.2-006.363.03-07:616.146.1-006.6 „ '
1 1 Check for
СЛУЧАЙ ДИАГНОСТИКИ ЛЕЙОМИОМАТОЗА ШЕЙКИ МАТКИ У ПАЦИЕНТКИ С ЭНДОМЕТРИОИДНОЙ КАРЦИНОМОЙ ТЕЛА МАТКИ
Т.А. Гаркуша1, 2, В.Н. Шелепова1, А.Н. Загребельникова1, Д.В. Теляшкин3, Л.Г. Левкович1
'Красноярский государственный медицинский университет имени профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого, ул. Партизана Железняка, д. 1, г. Красноярск, 660022, Россия 2Красноярское краевое патологоанатомическое бюро, ул. Партизана Железняка, д. 3Д, г. Красноярск, 660022, Россия 3Красноярский краевой клинический онкологический диспансер им. А.И. Крыжановского, ул. 1-я Смоленская, д. 16, г. Красноярск, 660133, Россия
Резюме. Лейомиоматоз представляет собой редкую опухоль из гладкомышечных клеток, имеющую неопределённый злокачественный потенциал. В доступной литературе описаны преимущественно случаи лейомиоматоза тела матки, лёгких, сосудов, брюшины. Имеются данные о единичных случаях развития лейомиоматоза шейки матки. Чаще лейомиоматоз протекает асимптомно, однако имеются локализации с развитием таких клинических проявлений, как бесплодие или дыхательная недостаточность. Представлено клиническое наблюдение пациентки 61 года, которой была диагностирована эндометриоидная карцинома, по поводу которой была выполнена видеоэндоскопическая экстерпация матки с придатками. При исследовании операционного материала в шейке матки был диагностирован лейомиоматоз шейки матки. Данный случай представляет интерес в связи с редкостью этой патологии и сложностью её диагностики.
Ключевые слова: лейомиоматоз, эндометриоидная карцинома, опухоль, неясный злокачественный потенциал. Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов. Финансирование. Исследование проводилось без спонсорской поддержки.
Соответствие нормам этики. Авторы подтверждают, что соблюдены права людей, принимавших участие в исследовании, включая обязательное получение информированного согласия.
Для цитирования: Гаркуша Т.А., Шелепова В.Н., Загребельникова А.Н., Теляшкин Д.В., Левкович Л.Г. Случай диагностики лейомиома-тоза шейки матки у пациентки с эндометриоидной карциномой тела матки. Вестник медицинского института «РЕАВИЗ»: Реабилитация, Врач и Здоровье. 2024;14(4):20-23. https://doi.org/10.20340/vmi-rvz.2024.4.MGRPH.3
A CASE OF CERVICAL LEIOMYOMATOSIS DIAGNOSIS IN A PATIENT WITH ENDOMETRIOID CARCINOMA OF THE UTERINE CORPUS
Tat'yana A. Garkusha, Viktoriya N. Shelepova, Aleksandra N. Zagrebel'nikova, Dmitriy V. Telyashkin, Lyubov' G. Levkovich
1Krasnoyarsk State Medical University named after Professor V. F. Voyno-Yasenetsky, 1, Partizana Zheleznyaka str., Krasnoyarsk, 660022, Russia 2Krasnoyarsk Regional Pathological Anatomy Bureau, 3D, Partizana Zheleznyaka str., Krasnoyarsk, 660022, Russia 3Krasnoyarsk Regional Clinical Oncology Dispensary named after A. I. Kryzhanovsky, 16, 1 -ya Smolenskaya str., Krasnoyarsk, 6601 33, Russia
ОРИГИНАЛЬНАЯ СТАТЬЯ ORIGINAL ARTICLE
Abstract. Leiomyomatosis is a rare tumor of smooth muscle cells with uncertain malignant potential. The available literature describes mainly cases of leiomyomatosis of the uterine body, lungs, vessels, and peritoneum. There are data on isolated cases of cervical leiomyomatosis. Most often, leiomyomatosis is asymptomatic, however, there are localizations with the development of such clinical manifestations as infertility or respiratory failure. A clinical observation of a 61 -year-old patient who was diagnosed with endometrioid carcinoma, for which videoendoscopic extirpation of the uterus with appendages was performed, is presented. During the examination of the surgical material, cervical leiomyomatosis was diagnosed in the cervix. This case is of interest due to the rarity of this pathology and the complexity of its diagnosis. Key words: leiomyomatosis, endometrioid carcinoma, tumor, unclear malignant potential. Competing interests. The authors declare no competing interests. Funding. This research received no external funding.
Compliance with ethical principles. The authors confirm that they respect the rights of the people participated in the study, including obtaining informed consent when it is necessary.
Cite as: Garkusha T.A., Shelepova V.N., Zagrebel'nikova A.N., Telyashkin D.V., Levkovich L.G. A case of cervical leiomyomatosis diagnosis in a patient with endometrioid carcinoma of the uterine corpus. Bulletin of the Medical Institute "REAVIZ": Rehabilitation, Doctor and Health. 2024;14(4):20-23. https://doi.org/10.20340/vmi-rvz.2024.4.MQRPH.3
© Гаркуша Т.А., Шелепова В.Н., Загребельникова А.Н., Теляшкин Д.В., Левкович Л.Г., 2024 H Гаркуша Татьяна Андреевна, [email protected]
Введение
Лейомиоматозы - это группа гладкомышечных новообразований с неопределённым злокачественным потенциалом. Они обычно не представляют опасности для жизни человека, имеют асимптомное течение и становятся случайной диагностической находкой. Примером такого случая является диссе-менированный лейомиоматоз брюшины, малигни-зация которого наблюдается крайне редко [1]. Тем не менее, имеются виды лейомиоматоза, локализация которых приводит к различным осложнениям. Так, внутривенный и интракардиальный лейомио-матозы могут приводить к тромбоэмболии лёгочной артерии [2], лейомиоматоз лёгких характеризуется развитием дыхательной недостаточности [3], лейомиоматоз матки приводит к бесплодию или прерыванию беременности [4-6].
Патогенез и этиология лейомиоматоза до конца не изучены, но многие исследования относят данное заболевание к генетически обусловленным. Башинский с соавт. провели анализ клональности нескольких очагов лейомиоматоза у одной пациентки [5]. Исследование показало, что все очаги имели инактивацию Х-хромосомы, что соответствует мо-ноклональной неопластической популяции клеток в одном очаге, но в разных очагах опухоли были инак-тивированы разные Х-хромосомы, что подтверждает независимое происхождение неопластических клонов и исключает возможность единого клональ-ного происхождения всех очагов. М. С. Мантовани с соавт., на основании проведённых цитогенетиче-ских исследований множественных лейомиом, не исключают участие в патогенезе нарушения регуляции роста гладкой мускулатуры и развитие в неоплазии таких цитогенетических изменений, как моносомии 6, 8, 13, 19, X хромосом и трисомии по 12 паре хромосом, клонального структурного изменения der[11]t[10;11] ^11; q24] [7]. Мультифокаль-ное и одновременное образование узелков может свидетельствовать о важности гуморальных факторов в процессе роста опухоли. Стимулирующее влияние на рост новообразований оказывают эстроген, инсулиноподобные факторы роста и связывающие их белки [8].
Лейомиоматоз при макроскопическом исследовании проявляется многочисленными бледными, плотными узелками, хорошо отграниченными от окружающего миометрия, поверхность среза выглядит волокнистой. При гистологическом исследовании новообразование представлено веретено-видными клетками и неклеточного матрикса (коллаген, фибронектин и т.д.). Веретеновидные клетки имеют нечёткие границы и обильную фибриллярную эозинофильную цитоплазму, их ядра удлиненны и имеют мелкодисперсный хроматин. Клетки располагаются «пучками», переплетающимися и име-
ющими разное направление. Пролиферативная активность обычно не увеличена, могут наблюдаться деструктивные, что в некоторой степени изменяет их морфологию [9-11]. Выделяют две формы лейомиоматоза - диффузную и диссеминированную [1, 3, 4-7, 12].
Лейомиоматоз является достаточно редким заболеванием, он мало описан в доступной литературе, и знания о нем ограничены [6, 11]. Наиболее подробно описан диффузный лейомиоматоз тела матки и аналогичное диссеменированное поражение брюшины, тогда как описанные в литературе случаи поражения шейки матки единичны [12]. В статье представлен клинический случай редкого диссеминированного лейомиоматоза шейки матки при эндометриоидной карциноме тела матки.
Клинический случай
Пациентка К., 61 года, обратилась к врачу за медицинской помощью в связи с появлением кровянистых выделений из половых путей в течение двух дней. Из анамнеза: менопауза в течение 6 лет. Беременностей не было. Из сопутствующей соматической патологии имеется гипертоническая болезнь 3 степени, риск 4; шизофрения. Регулярно принимает назначенную терапию смежными специалистами.
В условиях общей лечебной сети пациентке выполнено диагностическое выскабливание полости матки. Соскоб умеренно выраженный, представлен фрагментами опухоли, построенной из клеток цилиндрической формы, цитоплазма которых светло-эозинофильная. Ядра клеток овальной формы, ваку-олизированные, часто содержат ядрышки. В опухоли формируются криброзные, тубулярные и папиллярные структуры. По результату морфологического исследования диагностирована эндометриоидная карцинома эндометрия. Пациентка консультирована онкологом. После проведения дополнительных обследований согласно клиническим рекомендациям МЗ РФ, а также консультации смежных специалистов, противопоказаний к оперативному лечению найдено не было. Направлена на плановое оперативное лечение в условиях онкологического диспансера. Выполнена видеоэндоскопическая экстирпация матки с придатками. Осложнений в послеоперационном периоде не было.
Макропрепарат представлен маткой с придатками. Матка имеет общий размер 12,0Х9,0Х4,5 см, тело не увеличено в размере, визуально шейка матки не изменена. На разрезе в полости матки со стороны эндометрия определяется узловое образование белого цвета размером 3,0Х1,8Х0,9 см, имеется инвазия на 0,7 см в миометрий, толщина миометрия составила 1,9 см. Яичники и маточные трубы визуально не изменены. В препаратах тела матки с инвазией менее чем на половину миометрия имеется
рост карциномы, формирующей тубулярные, аци-нарные, папиллярные и криброзные структуры. Клетки опухоли имеют цилиндрическую форму, светло-эозинофильную цитоплазму. Ядра опухолевых клеток овальной формы, вакуолизированные, часто содержат ядрышки (рис. 1). Во фрагментах шейки матки в строме имеется опухоль, представленная тяжами клеток и множественными узелками, построенная из клеток веретеновидной формы с
«сигаровидными» ядрами. Митозы в клетках опухоли не определяются. При иммуногистохимическом исследовании опухолевыми клетками экспрессиро-ван БМА (рис. 2). В яичниках визуализировались белые тела, эпителий маточных труб был атрофированный. Пациентке была диагностирована эндомет-риоидная карцинома эндометрия G1, рТ1а; лейо-миоматоз шейки матки.
Рисунок 1. Эндометриоидная карцинома тела матки, G1: А. Окраска гематоксилином и эозином, увеличение х400. Б. Иммуногистохи-мическая реакция с антителами к SMA, увеличение х400
Figure 1. Endometrioid carcinoma of the uterine body, G1. A. Hematoxylin and eosin staining, magnification *400. Б. Immunohistochemical reaction with antibodies to SMA, magnification ><400
Рисунок 2. Лейомиоматоз шейки матки. А. Окраска гематоксилином и эозином, увеличение х400. Б. Иммуногистохимическая реакция с антителами к SMA, увеличение х400
Figure 2. Leiomyomatosis of the cervix. A. Hematoxylin and eosin staining, magnification x400. Б. Immunohistochemical reaction with antibodies to SMA, magnification x400
Обсуждение
Лейомиоматоз является редким новообразованием, чаще встречающимся в теле матки, брюшине, сосудах, тогда как в шейке он практически не описан. Чаще данная опухоль не имеет клинических проявлений и является случайной находкой при исследовании операционного материала морфологом. Морфологически он напоминает лейомиому, однако, в отличии от неё, лейомиоматоз представлен отдельными пучками клеток или множественными узелками, плохо отграниченными от окружающих тканей. Таким образом, он может представ-
лять собой диагностическую сложность, напоминая лейомиосаркому. В представленном случае шейка матки не была изменена, а оперативное лечение проводилось по поводу карциномы эндометрия.
Заключение
Приведённое наблюдение демонстрирует сложность морфологической диагностики лейомиомато-за, которая может потребовать применения имму-ногистохимического исследования для точного заключения.
Литература [References]
1 Morgan ED, Kahiye M, Kule I, Yahaya JJ, Othieno E. Disseminated peritoneal leiomyomatosis as an incidental finding: A case report. Clin Case Rep. 2022 Mar;10(3):e05541. https://doi.org/10.1002/ccr3.5541
2 Lee S, Kim DK, Narm KS, Cho SH. Pulmonary artery embolization of intravenous leiomyomatosis extending into the right atrium. Korean J Thorac Cardiovasc Surg. 2011 Jun; 44(3):243 - 6. https://doi.org/10.5090/kjtcs.2011.44.3.243
3 Araujo NM, Cardoso IMDS, Jatoba TKADS, et al. Rare manifestation of pulmonary benign metastasizing leiomyoma: Respiratory failure. Respir Med Case Rep. 2024;50:102053. https://doi.org/10.1016/j.rmcr.2024.102053
4 Thomas EO, Gordon J, Smith-Thomas S, Cramer SF. Diffuse uterine leiomyomatosis with uterine rupture and benign metastatic lesions of the bone. Obstet Gynecol. 2007 Feb;109(2 Pt2):528-30. https://doi.org/ 10.1097/01.AOG.0000237314.07944.32
5 Baschinsky DY, Isa A, Niemann TH, Prior TW, Lucas JG, Frankel WL. Diffuse leiomyomatosis of the uterus: a case report with clonality analysis. Hum Pathol. 2000 Nov;31(11):1429 - 32. https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/11112221/
6 Prasad I, Sinha S, Sinha U, Kumar T, Singh J. Diffuse Leiomyomatosis of the Uterus: A Diagnostic Enigma. Cureus. 2022 Sep 26;14(9):e29595. https://doi.org/10.7759/cureus.29595
7 Mantovani M, Neto J, Philbert P, Casartelli C. Multiple Uterine Leiomyomas: Cytogenetic Analysis. Gynecol Oncol. 1999 Jan;72(1):71 - 5. https://doi.org/dok10.1006/gyno.1998.5222
8 Hashimoto K, Azuma C, Kamiura S, Kimura T, Nobunaga T, Kanai T. Clonal Determination of Uterine Leiomyomas by Analyzing Differential Inactivation of the X-Chromosome-Linked Phosphoglycerokinase Gene. Gynecol Obstet Invest. 1995;40(3):204 - 208. https://doi.org/dok10.1159/000292336
9 Williams ARW. Uterine fibroids - what's new? F1000Res. 2017 Dec 7;6:2109. https://doi.org/10.12688/f1000research.12172.1
10 Kumar D, Thakur VBS, M S. Diffuse Uterine Leiomyomatosis: A Rare Case of Symmetrically Enlarged Uterus. Cureus. 2024 22 May;16(5):e60827. https://doi.org/dok10.7759/cureus.60827
11 Ren HM, Wang QZ, Wang JN, et al. Diffuse uterine leiomyomatosis: A case report and review of literature. World J Clin Cases. 2022 Aug 26;10(24): 8797 - 8804. https://doi.org/10.12998/wjcc.v10.i24.8797
12 Wu Z, Ruan F, Niu X, Zhou J. Diffuse leiomyomatosis of the cervix: a rare tumor in a rare location. A first report and literature analysis. Clin. Exp. Obstet. Gynecol. 2019 June 10;3: 492 - 493. https://doi.org/10.12891/ceog4623.2019
Авторская справка Гаркуша Татьяна Андреевна
Ассистент кафедры патологической анатомии им. профессора П.Г. Подзолкова, Красноярский государственный медицинский университет имени профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого; врач-патологоанатом, Красноярское краевое патологоанатомическое бюро. ORCID 0000-0002-3343-6973; [email protected] Вклад автора: автор идеи, написание рабочего варианта рукописи, ответственность за целостность всех частей статьи, подготовка иллюстраций.
Шелепова Виктория Николаевна
Студентка педиатрического факультета, Красноярский государственный медицинский университет имени профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого. ORCID 0009-0002-0675-9424
Вклад автора: написание рабочего варианта рукописи, ответственность за целостность всех частей статьи.
Загребельникова Александра Николаевна
Студентка педиатрического факультета, Красноярский государственный медицинский университет имени профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого. ORCID 0009-0009-1132-2375
Вклад автора: написание рабочего варианта рукописи, ответственность за целостность всех частей статьи.
Теляшкин Дмитрий Викторович
Врач акушер, Красноярский краевой клинический онкологический диспансер им. А.И. Крыжановского. ORCID 0009-0004-2319-5274
Вклад автора: научный консультант, редактирование текста статьи. Левкович Любовь Геннадьевна
Канд. мед. наук, доцент кафедры патологической анатомии им. профессора П.Г. Подзолкова, Красноярский государственный медицинский университет имени профессора В.Ф. Войно-Ясенецкого. ORCID 0000-0001-8379-2522 Вклад автора: редактирование текста статьи.
Author's reference Tat'yana A. Garkusha
Assistant of the Department of Pathological Anatomy named after Professor P.G. Podzolkov, Krasnoyarsk State Medical University named after Professor V.F. Voyno-Yasenetsky; pathologist, Krasnoyarsk Regional Pathological Anatomy Bureau. ORCID 0000-0002-3343-6973; [email protected] Author's contribution: author of the idea, writing the working version of the manuscript, responsibility for the integrity of all parts of the article, preparation of illustrations.
Victoriya N. Shelepova
Student of the Pediatrics Department, Krasnoyarsk State Medical University named after Professor V.F. Voyno-Yasenetsky. ORCID 0009-0002-0675-9424
Author's contribution: writing the working version of the manuscript, responsibility for the integrity of all parts of the article.
Aleksandra N. Zagrebel'nikova
Student of the Faculty of Pediatrics, Krasnoyarsk State Medical University named after Professor V.F. Voyno-Yasenetsky. ORCID 0009-0009-1132-2375
Author's contribution: writing the working version of the manuscript, responsibility for the integrity of all parts of the article.
Dmitriy V. Telyashkin
Obstetrician, Krasnoyarsk Regional Clinical Oncology Dispensary named after A.I. Kryzhanovsky. ORCID 0009-0004-2319-5274
Author's contribution: scientific consultant, editing the text of the article. Lyubov' G. Levkovich
Cand. Sci. (Med.), Associate Professor of the Department of Pathological Anatomy named after Professor P.G. Podzolkov, Krasnoyarsk State Medical University named after Professor V.F. Voyno-Yasenetsky ORCID 0000-0001-8379-2522
Author's contribution: editing the text of the article.
Статья поступила 10.09.2024
Одобрена после рецензирования 18.10.2024
Принята в печать 31.10.2024
Received September, 10th 2024 Approwed after reviewing October, 18th 2024 Accepted for publication October, 31st 2024
