CC BY
0
УДК: 616.12-089 + 616.12-008.48 https://doi.org/10.38109/2225-1685-2023-4-6-15
ISSN 2225-1685 (Print) ISSN 2305-0748 (Online)
И Check for updates
*Морсина М.Г.1, Сойнов И.А.1, Войтов А.В.1, Пурсанов М.Г.2, Кулябин Ю.Ю.1, Ничай Н.Р.14, Горбатых А.В.3, Архипов А.Н.1, Богачев-Прокофьев А.В.1, Чернявский А.М.1
ОЦЕНКА РАЗВИТИЯ ЛЕГОЧНОГО РУСЛА И РЕЗУЛЬТАТОВ ДВУХЭТАПНОЙ КОРРЕКЦИИ У МЛАДЕНЦЕВ С КРИТИЧЕСКОЙ ФОРМОЙ ТЕТРАДЫ ФАЛЛО
1ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр имени академика Е.Н. Мешшина» Министерства здравоохранения Российской Федерации, ул. речкуновская, д. 15, г. Новосибирск 630055, Российская Федерация; 2ГБУЗ г. Москвы «Морозовская детская городская клиническая больница департамента здравоохранения города Москвы», 4-й добрынинский переулок, д. 1/9, г. Москва 119049, российская Федерация; 3ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр имени БЛ. Алмазова» Министерства здравоохранения российской Федерации, ул. Аккуратова, д. 2, г. санкт-Петербург, 197341, российская Федерация; 4ФГБоУ во «Новосибирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения российской Федерации, ул. красный проспект, д. 52, г. Новосибирск, 630091, российская Федерация.
"Ответственный автор: Морсина Мелине Гамлетовна, врач сердечно-сосудистый хирург кардиохирургического отделения №1, ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, ул. Речкуновская, д. 15, г. Новосибирск 630055, Российская Федерация, e-mail: [email protected], ORCID: 0000-0003-3870-169X
Сойнов Илья Александрович, к.м.н., врач сердечно-сосудистый хирург кардиохирургического отделения №1, старший научный сотрудник центра новых хирургических технологий ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия, ORCID: 0000-0003-3691-2848 Войтов Алексей Викторович, к.м.н., врач сердечно-сосудистый хирург кардиохирургического отделения №1, ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия, ORCID: 0000-0003-3797-4899
Пурсанов Манолис Георгиевич, д.м.н., врач рентгенэндоваскулярный хирург ГБУЗ г. Москвы «Морозовская детская городская клиническая больница Департамента здравоохранения города Москвы», Москва, Россия, ORCID: 0000-0002-1421-1795
Кулябин Юрий Юрьевич, к.м.н., врач сердечно-сосудистый хирург кардиохирургического отделения №1, ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия, ORCID: 0000-0002-2361-5847
Ничай Наталия Романовна, к.м.н., врач сердечно-сосудистый хирург кардиохирургического отделения врожденных пороков сердца, ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия. ORCID: 0000-0002-1763-9535
Горбатых Артем Викторович, к.м.н., заведующий НИЛ интервенционной хирургии, врач по рентгенэндоваскулярной диагностике и лечению, врач сердечно-сосудистый хирург, ФГБУ »НМИЦ им. В.А. Алмазова Минздрава России», Санкт-Петербург, Россия, ORCID: 0000-0003-4017-4198 Архипов Алексей Николаевич, к.м.н., врач сердечно-сосудистый хирург, заведующий кардиохирургического отделения №1, старший научный сотрудник центра новых хирургических технологий ФГБУ «НМИЦ» им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия, ORCID: 0000-0003-3234-5436
Богачев-Прокофьев Александр Владимирович, д.м.н., директор института патологии кровообращения, врач сердечно-сосудистый хирург кардиохирургического отделения №3 ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия, ORCID: 0000-0003-46254631
Чернявский Александр Михайлович, чл.-корр. РАН, д.м.н., профессор, директор ФГБУ «НМИЦ им. акад. Е.Н. Мешалкина» Минздрава России, Новосибирск, Россия, ORCID: 0000-0001-9818-8678
РЕЗЮМЕ
Цель: оценить развитие легочного русла и результаты радикальной кор- обусловленный некардиальной патологией. При радикальной коррекции у
рекции после паллиативного лечения у младенцев с критической формой 12 (60%) пациентов в группе стент и у 15 (71,4%) - в группе шунт выпол-
тетрады Фалло. нена трансаннулярная пластика пути оттока в легочную артерию (p=0,52).
Материалы и методы. В проспективное рандомизированное двуцентровое В оставшихся 8 (40%) случаях группы стент и 6 (28,6%) группы шунт вы-
исследование включены младенцы с тетрадой Фалло, оперированные в полнено протезирование легочной артерии. При межгрупповом сравнении
период с 2019 по 2022 гг.: которым выполнялось стентирование выход- длительность операции радикальной коррекции в группе стент достоверно
ного отдела правого желудочка (группа «стент», n=21) или формирование короче (p=0,046), в то время как время окклюзии аорты (p<0,01) и искус-
модифицированного шунта по Блэлок-Тауссиг (группа «шунт», n=21). ственного кровообращения (p<0,01) достоверно меньше в группе шунт.
Результаты. В группе стент отмечен более значимый прирост индекса Выводы. Стентирование выходного отдела правого желудочка обеспечи-
Nakata в среднем с 104,2 до 208,6 мм2/м2, в то время как в группе шунт - с вает стабилизацию гемодинамики и равномерный рост легочного русла в
107,3 до 169,4 мм2/м2 (p<0,01). По результатам смешанной модели ско- сравнении с формированием модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг.
рость роста правой легочной артерии в группе стент 2,05*10-2 z score/день, Ключевые слова: тетрада Фалло, гипоплазия легочных артерий, двух-
что в 3,01 раз больше, чем в группе шунт. Скорость роста левой легочной этапная коррекция, стентирование выходного отдела правого желудочка,
артерии в группе стент 2,3*10-2 z score/день, что в 1,47 раз больше, чем в модифицированный шунт Блэлок-Тауссиг. группе шунт. В группе стент в межэтапном периоде 1 летальный исход,
Вклад авторов. Все авторы соответствуют критериям авторства ICMJE, при- одобрен на заседании Этического комитета ФГБУ «НМИЦ им. акад. Е.Н.
нимали участие в подготовке статьи, наборе материала и его обработке. Мешалкина» Минздрава России. До включения в исследование у опекунов
Информация о конфликте интересов. Авторы заявляют об отсутствии кон- участников было получено письменное информированное согласие.
фликта интересов. Финансирование статьи. Исследование выполнено в рамках проекта № 22-
Информация и соблюдение этических норм. Исследование было выпол- 25-20102 (соглашение № 22-25-20102 от 22.03.2022 г. c РНФ и соглашение
нено в соответствии со стандартами надлежащей клинической практики № р-29 от 13.03.2023 г. c Министерством науки и инновационной политики
и принципами Хельсинской Декларации. Протокол исследования №9 был Новосибирской области).
Для цитирования: Морсина М.Г., Сойнов И.А., Войтов А.В., Пурсанов М.Г., Кулябин Ю.Ю., Ничай Н.Р., Горбатых А.В., Архипов А.Н., Богачев-Прокофьев А.В., Чернявский А.М. Оценка развития легочного русла и результатов двухэтапной коррекции у младенцев с критической формой Тетрады Фалло. 2023;(4):6-15. Шр^/Ш. огд/10.38109/2225-1685-2023-4-6-15
Рукопись получена: 20.10.2023 I Рецензия получена: 23.10.2023 I Принята к публикации: 31.10.2023
© Морсина М.Г., Сойнов И.А., Войтов А.В., Пурсанов М.Г., Кулябин Ю.Ю., Ничай Н.Р., Горбатых А.В., Архипов А.Н., Богачев-Прокофьев А.В., Чернявский А.М., 2023 Данная статья распространяется на условиях «открытого доступа», в соответствии с лицензией СС BY-NC-SA 4.0 («АНпЬйюп-МогЮоттшгш^ЬагеАПке» / «Атрибуция-Не-коммерчески-Сохранение Условий» 4.0), которая разрешает неограниченное некоммерческое использование, распространение и воспроизведение на любом носителе при условии указания автора и источника. Чтобы ознакомиться с полными условиями данной лицензии на русском языке, посетите сайт: https://creativecommons.org/licenses/ Ьу-пс^а/4Мее(1ги
UDC: 616.12-089 + 616.12-008.48 https://doi.org/10.38109/2225-1685-2023-4-6-15
H Check for updates
ISSN 2225-1685 (Print) ISSN 2305-0748 (Online)
"Meline G. Morsina1, Ilya A. Soynov1, Aleksey V. Voitov1, Manolis G. Pursanov2, Yury Yu. Kulyabin1, Nataliya R Nichay14, Artem V. Gorbatykh3, Aleksey N. Arkhipov1, Aleksander V. Bogachev-Prokophiev1, Aleksander M. Chernyavskiy1
ASSESSMENT OF THE PULMONARY ARTERIAL GROWTH AND RESULTS OF TWO-STAGE REPAIR IN INFANTS WITH SEVERE FORM OF TETRALOGY OF FALLOT
1Meshalkii\i National Medical Research Center, Rechkunovskaya Str. 15, Novosibirsk 630055, Russian Federation;
2Morozov Childrens Municipal Clinical Hospital of the Moscow City Health Department, 1/9, 4th Dobryninskiy pereulok, Moscow 119049, Russian Federation; 3Almazov National Medical Research Centre, Akkuratova Str. 2, Saint Petersburg 197341, Russian Federation; 4Novosibirsk State Medical University, Krasny prospect 52, Novosibirsk 630091, Russian Federation;
"Corresponding author: Meline G. Morsina, Cardiovascular Surgeon, Cardiosurgical Department No. 1, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, Rechkunovskaya str, 15, Novosibirsk 630055, Russian Federation, e-mail: [email protected], ORCID: 0000-0003-3870-169X
Ilya A. Soynov, Cand. of Sci. (Med.), Cardiovascular Surgeon, Cardiosurgical Department No. 1, Senior Researcher, Center for New Surgical Technologies, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0003-3691-2848
Aleksey V. Voitov, Cand. of Sci. (Med.), Cardiovascular Surgeon, Cardiosurgical Department No. 1, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0003-3797-4899
Manolis G. Pursanov, Dr. of Sci. (Med.), X-ray Endovascular Surgeon, Morozov Children's Municipal Clinical Hospital, Moscow Health Department, Moscow, Russian Federation, ORCID: 0000-0002-1421-1795
Yury Yu. Kulyabin, Cand. of Sci. (Med.), Cardiovascular Surgeon, Cardiosurgical Department No. 1, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0002-2361-5847
Nataliya R Nichay, Cand. of Sci. (Med.), Cardiovascular Surgeon, Cardiosurgical Department No. 1, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0002-1763-9535
Artem V. Gorbatykh, Cand. Med. Sci. (Med.), Head of Research Laboratory of Interventional Surgery, Endovascular Surgeon, ORCID: 0000-0003-4017-4198 Aleksey N. Arkhipov, Cand. Med. Sci. (Med.), Cardiovascular Surgeon, Head of the Cardiosurgical Department No.1, Senior Researcher, Center for New Surgical Technologies, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0003-3234-5436 Alexander V. Bogachev-Prokofiev, Dr. of Sci. (Med.), Chief of department circulatory pathology, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0003-4625-4631
Aleksander M. Chernyavskiy, corresponding member of RAS, Dr. of Sci. (Med.), Prof., General Director, Meshalkin National Medical Research Center, Novosibirsk, Russian Federation, ORCID: 0000-0001-9818-8678
SUMMARY
Aim: assess of the pulmonary artery growth and the outcomes of complete repair after palliative treatment in infants with critical form of Tetralogy of Fallot Methods. This was prospective randomized two-center study (2019 to 2022). Its included infants with Tetralogy of Fallot who underwent palliation with either stenting of the right ventricular outflow tract (stent group, n=21) or modified Blalock-Taussig shunt (shunt group, n=21).
Results. In the stent group Nakata index increase from median 104.2 to 208.6 mm2/m2, while in the shunt group, it increased from 107.3 to 169.4 mm2/m2 (p<0,01). Mixed model analysis showed that in stent group the right pulmonary artery growth rate was 2.05*10-2 z scores/day, which was 3.01 times higher than in the shunt group. In stent group the left pulmonary artery growth rate was 2.3*10-2 z scores/day, which was 1.47 times higher than in the shunt group. In the stent group, there was one noncardiac-related mortality during
the intermediate period. Transannular patch repair of the right ventricular outflow tract was performed in 12 patients (60%) in the stent group and in 15 patients (71.4%) in the shunt group (p=0.52) during complete repair. At 8 cases (40%) in the stent group and 6 cases (28.6%) in the shunt group, pulmonary artery replacement was performed. Time to surgical repair was shorter in the stent group (p=0.046), while the aortic cross clamp time (p<0,01) and cardiopulmonary bypass time (p<0,01) were significantly shorter in the shunt group.
Conclusions. Right ventricular outflow tract stenting provides hemodynamic stabilization and uniform growth of the pulmonary artery compared to modified Blalock-Taussig shunt.
Key words: tetralogy of Fallot, pulmonary artery hypoplasia, two-stage repair, stenting of the right ventricular outflow tract, modified Blalock-Taussig shunt.
Authors' contributions. All authors meet the ICMJE criteria for authorship, participated in the preparation of the article, the collection of material and its processing.
Information about ethics. The study was performed in accordance with the standards of good clinical practice and the principles of the Helsinki Declaration. The protocol of the study No. 9 was approved at the meeting of the Ethics Committee of the Meshalkin National Medical Research Center of the Ministry
of Health of the Russian Federation. Prior to inclusion in the study, written informed consent was obtained from the participants' guardians. Conflict of interest: no
Funding. The research was carried out within the framework of project No. 2225-20102 (agreement No. 22-25-20102 dated 22.03.2022 with the Russian Science Foundation and agreement No. r-29 dated 13.03.2023 with the Ministry of Science and Innovation Policy of the Novosibirsk Region)
For citation: Meline G. Morsina, Ilya A. Soynov, Aleksey V. Voitov, Manolis G. Pursanov, Yury Yu. Kulyabin, Nataliya R Nichay, Artem V. Gorbatykh, Aleksey N. Arkhipov, Aleksander V. Bogachev-Prokophiev, Aleksander M. Chernyavskiy. Assessment of the pulmonary arterial growth and results of two-stage repair in infants with severe form of tetralogy of Fallot. Eurasian heart journal. 2023;(4):6-15 (In Russ.). https://doi.org/10.38109/2225-1685-2023-4-6-15 Received: 10.10.2023 I Revision Received: 23.10.2023 I Accepted: 31.10.2023
© Meline G. Morsina, Ilya A. Soynov, Aleksey V. Voitov, Manolis G. Pursanov, Yury Yu. Kulyabin, Nataliya R Nichay, Artem V. Gorbatykh, Aleksey N. Arkhipov, Aleksander V. Bogachev-Prokophiev, Aleksander M. Chernyavskiy, 2023
This is an open access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International (CC BY-NC-SA 4.0) License (https:// creativecommons.org/licenses/by-nc-sa/4.0/), which permits unrestricted use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original author and source are credited.
ВВЕДЕНИЕ
Для симптомных младенцев с тетрадой Фалло и низкой массой тела, с сопутствующей патологией наиболее предпочтительным является этапный подход лечения, при котором вначале выполняется паллиативная операция и спустя время отсроченная анатомическая коррекция [1,2]. Однако наиболее значимыми факторами риска для развития неблагоприятных событий, как при одномоментном выполнении анатомической коррекции, так и для формирования модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг (мБТШ) являются низкий вес и выраженная гипоплазия легочного русла [1,3,8,25]. В многочисленных исследованиях, у пациентов с синдромом гипоплазии левых отделов сердца, с атрезией легочной артерии и дефектом межжелудочковой перегородки (тип A, B по Tchervenkov) выявлено, что реконструкция выходного отдела правого желудочка приводит к более эффективной реабилитации легочного русла в сравнении с формированием шунта Блэлок-Тауссиг [9-16]. Таким образом, можно предположить, что устранение выраженной обструкции выходного отдела правого желудочка при тетраде Фалло может привести к более эффективному росту центрального легочного русла в сравнении с мБТШ. За последние годы в литературе встречается все больше работ, описывающих эндоваскулярный метод стентирования выходного отдела правого желудочка (ВОПЖ) как альтернативу формированию модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг [3-7].
Целью нашего исследования является сравнительная оценка развития легочного русла после двух методов паллиативной помощи (стентирования выходного отдела правого желудочка или формирования модифицированного шунта Блэлок-Таус-сиг) и результатов двухэтапной коррекции у младенцев с критической формой тетрады Фалло.
МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ
В период с 2019 по 2022 год на базе ФГБУ «НМИЦ им. ак. Е.Н. Мешалкина» совместно с ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ» проведено проспективное рандомизированное двуцентровое исследование. Расчет размера выборки выполнен с помощью приложения G*Power 3.1 (http://gpower.hhu.de). Принимая результаты ретроспективных исследований Dohlen G. и соавторов [5], Zhou T. и соавторов [26], было рассчитано, что 21 пациента в каждой из двух групп будет достаточно для воспроизведения разницы по индексу Nakata к этапу радикальной коррекции после паллиативного вмешательства. Мощность исследования 80%. В соответствии с критериями включения и не включения (рис. 1) из 47 пациентов в исследование набрано
Критерии включения:
вес менее 4 кг;
частые одышечно-цианотические приступы с десатурацией ниже 75%, на фоне проводимой медикаментозной терапии;
выраженная гипоплазия центрального легочного русла (z score <-2, индекс Nakata <150);
наличие тяжелой сопутствующей некардиальной патологии (инфекционный процесс, неврологическое поражение, бронхолегочная дисплазия и т.д.)
Рисунок 1. Критерии включения и не включения в исследование Figure 1. Inclusion and exclusion criteria for the study
42 младенца, которым выполнена этапная коррекция порока. После рандомизации путем случайных цифр дети были разделены на две группы (по 21 пациенту в каждой группе) в зависимости от метода паллиативного лечения (стентирование ВОПЖ либо формирование мБТШ). Дизайн исследования представлен на рисунке 2.
Данная работа посвящена сравнительной оценке степени развития центрального легочного русла после паллиативного вмешательства, описанию осложнений в межэтапном периоде и результатам отсроченной анатомической коррекции.
Первичной конечной точкой являлась: степень развития центрального легочного русла через 3 месяца после паллиативной операции. Эффект от паллиативного лечения считался достигнутым при индексе Nakata >200 мм2/м2 (результат оценивался с помощью бинарной логистической регрессии).
Вторичные конечные точки:
• сравнительная оценка роста центрального легочного русла к моменту отсроченной анатомической коррекции (результаты проанализированы с помощью смешанной модели);
• частота реинтервенций и летальность в межэтапном периоде;
• сравнительная оценка результатов отсроченной анатомической коррекции;
• вариант реконструкции выходного отдела правого желудочка при отсроченной радикальной коррекции (транс-аннулярная пластика, имплантация клапансодержащего ксенокондуита легочной артерии).
Динамика роста клапана, ствола легочной артерии, правой и левой ветвей легочной артерии на уровне бифуркации оценивалась с помощью серии эхокардиографических исследований, выполненных до паллиативного лечения, амбулаторно в межэтапном периоде, к моменту отсроченной анатомической коррекции. Результаты проанализированы индексированными показателями z score [19]. Для уточнения анатомии выходного отдела правого желудочка, степени гипоплазии легочного русла, анатомии коронарных артерий до паллиативного вмешательства и спустя 3 месяца проводилась мультиспираль-ная компьютерная томография (МСКТ) с контрастированием. Степень гипоплазии легочного русла оценивалась с помощью индекса Nakata [17,18].
Хирургическая техника
Стентирование выходного отдела правого желудочка
Процедура ангиопульмонографии с вентрикулографией правого желудочка, стентирование выходного отдела правого же-
Критерии не включения:
наличие тяжелой генетической патологии;
наличие гемодинамически значимых коронарно-правожелудочковых фистул;
мультифокальный легочный кровоток;
неконфлюентные легочные артерии;
наличие сопутствующей кардиальной патологии (например, атриовентрикулярной коммуникации, гипоплазии левого желудочка и др.);
ранее выполненные хирургические вмешательства
лудочка осуществлялись в интервенционной операционной в условиях интубационного наркоза с искусственной вентиляцией легких и миорелаксацией. Выбор диаметра стента определялся из расчета диаметра наиболее узкого места пути оттока в легочную артерию в фазу диастолы плюс 1-2 мм. Стент устанавливался на всем протяжении выходного отдела правого желудочка. В случае выраженного комбинированного стеноза стент пересекал клапан легочной артерии.
Радикальная коррекция
Во всех случаях операция выполнялась в условиях искусственного кровообращения, умеренной гипотермии, с применением кардиоплегического раствора Кустадиол. Выбор метода реконструкции выходного отдела правого желудочка был обусловлен оценкой риска развития правожелудочковой недостаточности.
РЕЗУЛЬТАТЫ
Реабилитация легочного русла
Проведена сравнительная оценка динамики роста центрального легочного русла от момента паллиативной помощи до отсроченной анатомической коррекции с помощью индексированных показателей. При межгрупповом сравнении степень развития центрального легочного русла в группах стент и шунт до паллиативного лечения не отличалась.
К моменту радикальной коррекции роста клапана легочной артерии в исследуемых группах не выявлено (p=0,5 в группе стент, p=0,1 в группе шунт). Однако отмечается развитие ветвей легочной артерии. За период наблюдения медиана z score правой легочной артерии в группе стент увеличилась с -2,3 до 0,08 (p<0,01); в группе шунт - с -2,3 до -1,5 (p<0,01) соответственно.
Проспективное рандомизированное двуцентровое исследование
Младенцы с тетрадой Фалло и гипоплазией легочного русла (n=47)
Рандомизация 1:1 (n=42)
Стентирование ВОПЖ (n=21)
1
Паллиативное вмешательство (n=42)
Исключен из наблюдения - летальный исход через 83 дня после стентирования (п=1)
Т.
Группа стент (n=20)
1
Оценка роста центрального легочного русла через 3 месяца
Исключены из исследования 5 пациентов: не соответствуют критериям включения
- синдром Вильямса (1 пациент)
- полная форма АВК (3 пациента) _- агенезия ЛЛА (1 пациент)_
Радикальная коррекция (n=20) Реконструкция ВОПЖ:
7 случаев - ТАП 13 случаев - Contegra
Формирование мБТШ (n=21)
Группа шунт (n=21)
Follow-up до этапа радикальной коррекции Радикальная коррекция (n=21) Реконструкция ВОПЖ: 15 случаев - ТАП 6 случаев - Contegra
Радикальная коррекция
Примечание/Note: ВОПЖ - выходной отдел правого желудочка (RVOT - right ventricular outflow tract); мБТШ - модифицированный шунт Блэлок-Тауссиг (mBTS - modified Blalock-Taussig shunt); ТАП - трансаннулярная пластика (TAP - transannular patch)
Рисунок 2. Дизайн исследования Figure. 2. Study design
Таблица 1. Межгрупповое сравнение развития легочного русла от момента паллиативного лечения до радикальной коррекции Table 1. Between-group comparison of pulmonary arterial growth from palliative procedures to complete repair
Показатели перед РК Группа шунт
Характеристика группа стент (n=20) группа шунт (n=21) P value Характеристика группа стент (n=20) группа шунт (n=21) P value
z score клЛА -3,2 (—4,1;-2,6) -3,1 (-4,5;-2,4) 0,7 Az score клапана ЛА 0,35 (-0,34;1,1) 0,48 (-0,67;2,19) 0,6
z score стЛА -1,6 (—2,4;-0,8) -2,6 (-3,7;-1,9) 0,02 Az score ствол ЛА 2,03 (0,49;2,77) 1,59 (0,4;2,32) 0,3
z score ПЛА 0,08 (-0,4;0,9) -1,5 (-2,1;-0,6) <0,01 Az score ПЛА 2,2 (1,7;3,5) 1,1 (0,8;1,97) <0,01
z score ЛЛА 0,5 (-0,4;1,7) -0,3 (-0,5;0,5) 0,049 Az score ЛЛА 2,6 (1,7;3,6) 1,6 (1,1;2,4) 0,02
Индекс Nakata 208,6 (173;266) 169,4 (139,7;187,1) <0,01 АИндекс Nakata 105,2 (64,8;137,8) 58,2 (50,3;83,6) 0,01
Медиана z score левой легочной артерии в группе стент выросла с -2,1 до 0,5 (p<0,01); в группе шунт с -1,9 до -0,25 (p<0,01). На рисунке 3 представлены все измерения ветвей легочных артерий по данным эхокардиографии. Также динамика роста легочных артерий по z score за период наблюдения представлена в таблице 1 и рисунке 4. По данным МСКТ с контрастированием через 3 месяца после паллиативного лечения также отмечен рост легочного русла по индексу Nakata в среднем с 104,2 мм2/м2 до 208,6
мм2/м2 в группе стент (p<0,01) и с 107,3 мм2/м2 до 169,4 мм2/м2 в группе шунт (p<0,01). К этапу радикальной коррекции при межгрупповом сравнении показатели z score правой и левой легочных артерий, индекса Nakata в группе стент достоверно выше, чем в группе шунт (p<0,01; p=0,049 и p<0,01 соответственно). Результаты межгруппового сравнения индексированных показателей z score перед радикальной коррекцией и прирост z score за период наблюдения представлены в таблице 2.
Таблица 2. Межгрупповое сравнение индексированных показателей z score перед радикальной коррекцией и прирост z score за период наблюдения
Table 2. Between-group comparison of indexed z score before complete repair and z score growth during the observation period
группа стент группа шунт
Характеристика до паллиатива (n=21) к этапу РК (n=20) P value до паллиатива (n=21) к этапу РК (n=21) P value
z score клЛА -3,3 (—4,5;-2,8) -3,2 (-4,1;-2,6) 0,5 -3,8 (-5,7;-2,7) -3,1(-4,5;-2,4) 0,1
z score стЛА -3,8 (-4,7;-2,8) -1,6 (-2,4;-0,8) <0,01 -3,9 (-4,3;-3,5) —2,6 (-3,7;-1,9) 0,01
z score ПЛА -2,3 (-2,8;-1,7) 0,08 (-0,4;0,9) <0,01 -2,3 (-3;-1,9) -1,5 (-2,1;-0,6) <0,01
z score ЛЛА -2,1 (-2,4;-1,3) 0,5 (-0,4;1,7) <0,01 -1,9 (-2,5;-1,7) -0,25 (-0,53:0,47) <0,01
Индекс Nakata 104,2 (81,5;122,3) 208,6 (173;266) <0,01 107,3 (85,1;115,1) 169,4 (139,7;187,1) <0,01
50
100 150
возраст, дней
200
250
50
100 150
возраст, дней
200
250
Примечание/Note: КлЛА - клапан легочной артерии (PV- pulmonary valve); ПЛА - правая легочная артерия (RPA - right pulmonary artery); ЛЛА - левая легочная артерия (LPA - left pulmonary artery); РК - радикальная коррекция (CR - complete repair).
Рисунок 3. Развитие ветвей легочной артерии (по z score) за период наблюдения в группах стент и шунт. A, B - развитие ветвей легочной артерии в группе стент; C, D - развитие ветвей легочной артерии в группе шунт. Красной линией отмечена линия предикции развития легочной артерии
Figure 3. Development of pulmonary artery branches (according to z score) during the observation period in the stent and shunt groups. A, B -development of pulmonary artery branches in the stent group; C, D - development of pulmonary artery branches in the shunt group. The red line marks the line for predicting the development of the pulmonary artery
С
D
0
0
до паллиатива к моментуРК прирост ПЛА
' 1 Группастент I ¡группа шунт
до паллиатива к моменту РК прирост ПЛА
' 1 группа стент I ¡группа шунт
p=0,9 p=0,01
ш [
p<0,01 T
до паллиатива к моментуРК приростПЛА
I I группа стент I [группа шунт
Примечание/Note: КлЛА - клапан легочной артерии (PV- pulmonary valve); ПЛА - правая легочная артерия (RPA - right pulmonary artery); ЛЛА - левая легочная артерия (LPA - left pulmonary artery); РК - радикальная коррекция (CR - complete repair).
Прирост клЛА (Az score) = z score клЛА перед РК - z score клЛА до паллиатива (PV growth (Az score) = z score PV before CR -z score PV before palliative procedures).
Рисунок 4. Межгрупповое сравнение развития ветвей легочной артерии от момента паллиативного лечения до радикальной коррекции Figure. 4. Between-group comparison of pulmonary arterial growth from palliative procedures to complete repair
С помощью соотношения диаметров ПЛА/ЛЛА установлено, что после стентирования выходного отдела отмечается тенденция к более равномерному развитию ветвей легочной артерии, чем после формирования модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг (рис. 5).
Для сравнительной оценки скорости роста центрального легочного русла в исследуемых группах выполнен анализ смешанной модели (табл. 3). В результате которой выявлено, что стентирование ВОПЖ приводит к росту правой легочной артерии со скоростью 2,05*10-2 z score/день, что в 3,01 раз превышает показатель в 0,68*10-2 z score/день группы шунт. Скорость роста левой легочной артерии в группе стент 2,23*10-2 z score/день, что в 1,47 раз больше, чем в группе шунт с показателем 1,56*10-2 z score/день. Ни один из независимых предикторов (недоношенность, новорожденность, вес перед паллиативным лечением) достоверно не повлияли на скорость роста легочных артерий.
С целью определения факторов, влияющих на достижение индекса Nakata >200 мм2/м2 в исследуемых группах выполнена бинарная логистическая регрессия, в результате которой получено, что стентирование выходного отдела правого желудочка увеличивает шанс достижения индекса Nakata >200 мм2/м2 в 7,78 раз чаще, в сравнении с формированием модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг. Результаты представлены в таблице 4.
— I—1—1—1- 1
•
до паллиатива к моменту РК
группастент Г I группа шунт
Примечание/Note: РК - радикальная коррекция (CR - complete repair).
Рисунок 5. Равномерность развития ветвей легочных артерий (соотношение ПЛА/ЛЛА) от момента паллиативной помощи до радикальной коррекции
Figure 5. Uniform of growth of the branch pulmonary arteries (RPA/ LPA ratio) from palliative procedures to complete repair.
Межэтапный период
У одного пациента (4,8%) спустя 76 дней после стентирова-ния выходного отдела правого желудочка зафиксировано тяжелое течение инфекционного процесса с развитием сепсиса, послужившим причиной летального исхода. В остальных случаях осложнений, приведших к госпитализации в межэтапном периоде, повторных реинтервенций не выявлено.
Радикальная коррекция
Отсроченная анатомическая коррекция выполнена у 20 пациентов группы стент в среднем спустя 97 (92;118) дней после паллиативного вмешательства и у 21 младенцев группы шунт спустя 109 (106;128) дней соответственно. Общие характеристики пациентов перед оперативным лечением представлены в таблице 5.
У пациентов 1-ой группы стент располагался на всем протяжении выходного отдела правого желудочка с врастанием структур голометаллического стента в гипертрофированные
септо-париетальные трабекулы ВОПЖ. У 12 из 20 детей (55%) стент пересекал клапан легочной артерии, в оставшихся 9 (45%) случаях располагался изолированно в выходном отделе правого желудочка.
В обеих группах после паллиативного лечения сохранялась гипоплазия клапана легочной артерии с медианой z score -3,2 в группе стент и медианой z score -3,1 в группе шунт; створки клапана в большинстве случаев были представлены фиброзно измененными валиками. В связи с сохраняющейся выраженной гипоплазией, нативный клапан при радикальной коррекции во всех случаях был пересечен. Интраоперационно при ревизии, ранее имплантированные стенты не были деформированы, проходимы, покрыты фиброзной тканью по периметру. В процессе эксплантации стент постепенно иссекался из выходного отдела правого желудочка и извлекался из ствола легочной артерии без значимых технических проблем. В случае трансан-нулярного расположения, одномоментно резецировались фи-
Таблица 3. Смешанная модель для сравнительной оценки скорости роста центрального легочного русла в исследуемых группах Table 3. Mixed model analysis for comparison of the central pulmonary artery growth rate in the study groups)
Ствол ЛА ПЛА p ЛЛА p
Группа стент (1 score/день) 2,15*10-2 <0,01 2,05*10-2 <0,01 2,3*10-2 <0,01
Группа шунт (I score/день) 1,23*10-2 <0,01 0,68*10-2 0,02 1,56*10-2 <0,01
Отношение скорости роста легочной артерии группы стент/группы шунт 1,75 3,01 1,47
Недоношенность -0,337 0,49 0,17 0,68 0,22 0,5
Новорожденность 0,046 0,9 -0,27 0,5 -0,16 0,6
Примечание/Note: ЛА - легочная артерия (PA - pulmonary artery); ПЛА - правая легочная артерия (RPA - right pulmonary artery); ЛЛА - левая легочная артерия (LPA - left pulmonary artery)
Переменная Однофакторный анализ Многофакторный анализ
ОШ (95% ДИ) p-значение ОШ (95% ДИ) p-значение
Возраст 0,986 (0,964; 1,007) 0,212 1,017 (0,983; 1,059) 0,354
Недоношенность 0,846 (0,107; 4,987) 0,858 0,200 (0,007; 3,066) 0,288
Группа 9,000 (2,180; 48,321) 0,004 7,777 (1,612; 49,924) 0,016
Длительность межэтапного периода 0,999 (0,991; 1,004) 0,641 0,998 (0,990; 1,003) 0,429
Таблица 5. Общая характеристика пациентов перед радикальной коррекцией Table 5. Patient characteristics prior to complete repair
Характеристики Группа стент Группа шунт p
Возраст, дней 151(136;192,5) 182(166;200) 0,08
Вес, кг 6,1(5,67;6,91) 6,2(5,7;6,6) 0,98
SatO2, % 89.5(86:93) 83(78:85) <0,01
ФВ ЛЖ, % 77(68,5;78,5) 71(68;73) 0,13
ФИП ПЖ, % 45(42;50) 45(43;50) 0,7
Диаметр ВОПЖ, мм 4,9(4,2:5) 3,2(3:4) <0,01
Пиковый градиент давления ВОПЖ, мм рт. ст. 70(55:75) 100(85:110) <0,01
Пиковый градиент клЛА, мм рт. ст. 80(67:92,5) 106(95:116) <0,01
Примечание/Note: ВОПЖ - выходной отдел правого желудочка (RVOT - right ventricular outflow tract); клЛА - клапан легочной артерии (PV- pulmonary valve); ФВ ЛЖ - фракция выброса левого желудочка (LVEF - left ventricular ejection fraction); ФИП ПЖ -фракция выброса правого желудочка (RVEF - right ventricular ejection fraction)
Таблица 4. Бинарная логистическая регрессия для оценки факторов, влияющих на достижение индекса Nakata >200 мм2/м2 к моменту отсроченной анатомической коррекции
Table 4. Binary logistic regression to assess factors influencing the achievement of a Nakata index >200 mm2/m2 at the time of complete repair
брозированные створки клапана легочной артерии. У 12 (60%) из 20 пациентов группы стент и 15 (71,4%) из 21 детей группы шунт выполнена трансаннулярная пластика выходного отдела правого желудочка (p=0,52). У 8 детей (40%) группы стент и у 6 (28,6%) в группе шунт выполнено протезирование пути оттока в легочную артерию клапансодержащим ксенокондуитом Contegra №12 (Medtronic, USA) (p=0,52). В связи с деформацией и стенозом легочной артерии в области ранее сформиро-ваного шунта, реконструкция пути оттока в легочную артерию дополнялась пластикой стенозированной ветви.
В группе шунт длительность операции была достоверно дольше (p=0,046), в сравнении с группой стент, что обусловлено спаечным процессом в полости перикарда (табл. 6). Однако учитывая дополнительную трату времени на эксплантацию стента из выходного отдела правого желудочка - длительность окклюзии аорты, искусственного кровообращения в группе стент достоверно больше (p<0,01 и p<0,01 соответственно). В связи с развитием выраженной правожелудочковой недостаточности в раннем послеоперационном периоде у одного пациента группы стент (5%) и еще одного - группы шунт (4,8%) после трансаннулярной пластики, потребовалась установка экстракорпоральной мембранной оксигенации (в течение 10 дней пациенту группы стент и в течение 5 дней - в группе шунт) с дальнейшим благоприятным исходом. Также в исследуемых группах зарегистрировано по одному случаю стентирования ветвей легочных артерий после протезирования легочной артерии. В группе шунт в одном случае (4,8%) потребовалась пликация левого купола диафрагмы на 8-е сутки после операции. За период стационарного лечения летальных исходов не выявлено (p>0,99).
ОБСУЖДЕНИЕ
Стентирование выходного отдела правого желудочка является потенциально достойной альтернативой формированию модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг, обладая такими преимуществами как: антеградный пульсирующий ток венозной крови в легочное русло с большим насыщением артериальной крови кислородом; быстрая стабилизация гемодинамики и перфузии органов за счет отсутствия снижения диастолического артериального давления [2,4,21-24].
В рамках нашего проспективного двухцентрового рандомизированного исследования проведена сравнительная оценка результатов двух методов паллиативной помощи - стентиро-вания выходного отдела правого желудочка и формирования модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг. С изучением их влияния на развитие легочного русла, описанием крупных кар-диоваскулярных событий в межэтапном периоде и оценкой непосредственных результатов радикальной коррекции.
Ряд исследований подтверждает, что стентирование выходного отдела правого желудочка при критической форме тетрады Фалло является эффективной и безопасной процедурой с летальностью 0% [Sandoval J. P. et al], 1,7% [Quandt D, et al] в раннем послеоперационном периоде. А результаты отсроченного хирургического лечения после стентирования ВОПЖ сопоставимы с данными первичной анатомической коррекции детей более старшей возрастной группы [25]. В нашем исследовании летальность в раннем послеоперационном периоде после паллиативного лечения также составила 0%. Отмечен лишь 1 летальный исход (4,8%) в межэтапном периоде у пациента группы стент, связанный с некардиальной патологией.
В остальном больших кардиоваскулярных событий в исследуемых группах в межэтапном периоде не выявлено. Однако в литературе описаны случаи сохраняющейся десатурации после стентирования ВОПЖ, обусловленной образующейся обструкцией в проксимальной части выводного тракта правого желудочка, деформирующей соответствующий участок стента. В подобных ситуациях проводилась баллонная ангиопластика либо установка еще одного стента с заходом на предыдущий [2,5-8,25]. Ряд авторов приводят случаи сохраняющейся десатурации после стентирования ВОПЖ, потребовавшие дополнительного формирования мБТШ [7,25]. В свою очередь после формирования мБТШ отмечены случаи тромбоза, требовавшие повторного формирования шунта либо стентирования пути оттока в легочную артерию [3,7,8].
При оценке влияния обоих методов паллиативного лечения на рост легочного русла в работе показано, что стентирование выходного отдела правого желудочка приводит к более быстрому, значимому и равномерному развитию легочного рус-
Таблица 6. Интраоперационные и послеоперационные показатели Table 6. Intraoperative and postoperative variables
Характеристики Группа стент Группа мБТШ p
Окклюзия аорты, часов 71 (64;85) 41 (30;48) <0,01
Длительность искусственного кровообращения, часов 104 (96;130,5) 77 (63;85) <0,01
Длительность операции, часов 241 (180;290) 315 (270;360) 0,046
Длительность инотропной поддержки, часов 38 (10;60) 36 (24;72) 0,4
Длительность ИВЛ, часов 15,5 (443) 24(24;36) 0,04
Длительность лечения в ОРИТ, дней 3 (2;5) 2 (2;3) 0,08
ФВ ЛЖ, % 70,5 (61;75) 68 (65;73) 0,8
ФИП ПЖ, % 48(45,5;50) 45(42;50) 0,2
Градиент давления ВОПЖ/ЛА, мм рт. ст. 16 (9;24) 16 (11;19) 0,8
Осложнения, п (%) 2 (10%) 3 (14%) 0,9
Длительность госпитализации, дней 15 (12;20) 16 (15;22) 0,2
Примечание/Note: ИВЛ - искусственная вентиляция легких (ALV- artificial lung ventilation); ОРИТ - отделение реанимации (ICU -intensive care unit); ВОПЖ - выходной отдел правого желудочка (RVOT- right ventricular outflow tract); ЛА - легочная артерия (PA - pulmonary artery); ПЛА - правая легочная артерия (RPA - right pulmonary artery); ЛЛА - левая легочная артерия (LPA - left pulmonary artery)
ла в сравнении с формированием модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг (рис. 4, 5, табл. 1). За период наблюдения в группе стент прирост правой легочной артерии (Az score) составил 2,2, что достоверно больше чем в группе шунт с показателем в 1,1. Аналогичная картина наблюдается с левой легочной артерией: в группе стент Az score 2,6, что достоверно превышает показатель группы шунт в 1,6. С помощью смешанной модели также установлено, что скорость роста правой и левой легочных артерий достоверно больше в группе стент (табл. 3). В ретроспективных исследованиях ряда авторов [Quandt и соавт.; McGovern и соавт.; Dohlen и соавт.; Stumper и соавт.] приведены аналогичные результаты, подтверждающие более быстрый и равномерный рост ветвей легочных артерий после стентирования пути оттока в легочную артерию. В работах группы авторов из Торонто описано, что у 80% пациентов на момент стентирования пути оттока в легочную артерию индекс Nakata был <100 мм2/м2, в то время как к этапу радикальной коррекции только у 16% детей индекс Nakata оставался меньше 100 мм2/м2 [25]. В исследовании Dohlen и соавт. описано увеличение индекса Nakata в среднем с 56 мм2/м2 (21-77) до 150 мм2/м2 (123-231) [5]. В нашем исследовании в группе стент прирост (A) индекса Nakata составил 105,2 мм2/м2, что достоверно больше чем в группе шунт с показателем 58,2 мм2/м2. По результатам бинарной логистической регресии отмечено, что стентирование увеличивает шанс достижения индекса Nakata >200 мм2/м2 в 7,78 раз чаще, в сравнении с формированием модифицированного шунта Блэлок-Тауссиг.
Одним из немаловажных вопросов является реконструкция выходного отдела правого желудочка при отсроченной радикальной коррекции. Коллеги из Бирменгема в одноцентровом ретроспективном исследовании описывают, что тип реконструкции выходного отдела правого желудочка после стентирования ВОПЖ или формирования мБТШ был схожим [7]. В 58% случаев после стентирования ВОПЖ и 59% после формирования мБТШ выполнена трансаннулярная пластика выходного отдела правого желудочка. В 30% после стентирования и 31% после формирования шунта выполнено протезирование легочной артерии. Также отмечено, что число пластических вмешательств на ветвях легочных артерий после стентирова-ния ВОПЖ меньше (15%), в сравнении с результатами после формирования мБТШ (31%).
По результатам нашего исследования тип реконструкции пути оттока в легочную артерию в исследуемых группах статистически не отличался. В 12 (60%) случаях из 20 в группе стент и 15 (71,4%) из 21 - в группе шунт выполнена трансаннулярная пластика выходного отдела правого желудочка. У 8 детей (40%) группы стент и у 6 (28,6%) в группе шунт выполнено протезирование пути оттока в легочную артерию. Выбор способа реконструкции был обусловлен оценкой риска развития правожелудочковой недостаточности. У всех пациентов группы шунт потребовалось дополнительное пластическое вмешательство на стенозированной после формирования мБТШ легочной артерии. В одном случае у пациента группы стент после протезирования легочной артерии выявлены устьевые стенозы ветвей легочной артерии, потребовавшие дополнительного стентирования. При межгрупповом сравнении длительность операции радикальной коррекции в группе стент была достоверно короче. В то время как длительность окклюзии аорты и искусственного кровообращения достоверно выше в группе стентирования ВОПЖ, что можно объяснить дополнительным временем, необходимым для эксплантации стента из выходного отдела правого желудочка.
Ограничения исследования
Учитывая слишком малый процент детей с тяжелой формой тетрады Фалло, размер выборки в рамках проспективного рандомизированного исследования ограничен 21 пациентами в каждой группе. Что может быть не достаточным для определения наличия или отсутствия разницы в некоторых исследуемых параметрах и ограничивать значимость полученных результатов.
Заключение
Стентирование выходного отдела правого желудочка является безопасной процедурой, обеспечивающей более быстрое, значимое и равномерное развитие легочного русла в сравнении с формированием модифицированного шунта Блэлок-Та-уссиг.
СПИСОК ЛИТЕРАТУРЫ/ REFERENCES:
1. Al Habib HF, Jacobs JP, Mavroudis C, Tchervenkov CI, O'Brien SM, Mohammadi S, Jacobs ML. Contemporary patterns of management of tetralogy of Fallot: data from the Society of Thoracic Surgeons Database. Ann Thorac Surg. 2010 Sep;90(3):813-820. https://doi. org/10.1016/j.athoracsur.2010.03.110
2. Barron DJ. Tetralogy of Fallot: controversies in early management. World J Pediatr Congenit Heart Surg. 2013 Apr;4(2):186-191. https:// doi.org/10.1177/2150135112471352
3. Petrucci O, O'Brien SM, Jacobs ML, Jacobs JP, Manning PB, Eghtesady P. Risk factors for mortality and morbidity after the neonatal Blalock-Taussig shunt procedure. Ann Thorac Surg. 2011 Aug;92(2):642-652. https://doi.org/10.1016/jathoracsur.2011.02.030
4. Quandt D, Ramchandani B, Stickley J, Mehta C, Bhole V, Barron DJ, Stumper O. Stenting of the Right Ventricular Outflow Tract Promotes Better Pulmonary Arterial Growth Compared With Modified Blalock-Taussig Shunt Palliation in Tetralogy of Fallot-Type Lesions. JACC Cardiovasc Interv. 2017 Sep 11;10(17):1774-1784. https://doi. org/10.1016/j.jcin.2017.06.023
5. Dohlen G, Chaturvedi RR, Benson LN, Ozawa A, Van Arsdell GS, Fruitman DS, Lee KJ. Stenting of the right ventricular outflow tract in the symptomatic infant with tetralogy of Fallot. Heart. 2009 Feb;95(2):142-147. https://doi.org/10.1136/hrt.2007.135723
6. Stumper O, Ramchandani B, Noonan P, Mehta C, Bhole V, Reinhardt Z, Dhillon R, Miller PA, de Giovanni JV. Stenting of the right ventricular outflow tract. Heart. 2013 Nov;99(21):1603-1608. https://doi. org/10.1136/heartjnl-2013-304155
7. Quandt D, Ramchandani B, Penford G, Stickley J, Bhole V, Mehta C, Jones T, Barron DJ, Stumper O. Right ventricular outflow tract stent versus BT shunt palliation in Tetralogy of Fallot. Heart. 2017 Dec;103(24):1985-1991. https://doi.org/10.1136/heartjnl-2016-310620
8. Barron DJ, Jegatheeswaran A. How and When Should Tetralogy of Fallot be Palliated Prior to Complete Repair? Semin Thorac Cardiovasc Surg Pediatr Card Surg Annu. 2021;24:77-84. https://doi. org/10.1053/j.pcsu.2021.02.002
9. François Godart; Shakeel A Qureshi; Ary Simha; Philip B Deverall; David R Anderson; Edward J Baker; Michael Tynan (1998). Effects of modified and classic Blalock-Taussig shunts on the pulmonary arterial tree. Ann Thorac Surg. 1998Aug;66(2):512-7; discussion 518. https:// doi.org/10.1016/s0003-4975(98)00461-5
10. Joseph Caspi; Timothy W. Pettitt; Theodorus Mulder; Aluizio Stopa. Development of the Pulmonary Arteries After the Norwood Procedure: Comparison Between Blalock-Taussig Shunt and Right Ventricular-Pulmonary Artery Conduit. Ann Thorac Surg. 2008 Oct;86(4):0-1304. https://doi.org/10.1016/jathoracsur.2008.06.016
11. Rumball, Elizabeth M., McGuirk, Simon P., Stumper, Oliver, Laker, Simon J., de Giovanni, Joseph V., Wright, John G., Barron, David J., Brawn, William J. The RV-PA conduit stimulates better growth of the pulmonary arteries in hypoplastic left heart syndrome. European Journal of Cardio-Thoracic Surgery. Eur J Cardiothorac Surg. 2005 May;27(5):801-806. https://doi.org/10.1016/jejcts.2005.01.061
12. Jay D. Pruetz; Sarah Badran; Fred Dorey; Vaughn A. Starnes; Alan B. Lewis. Differential branch pulmonary artery growth after the Norwood procedure with right ventricle-pulmonary artery conduit versus modified Blalock-Taussig shunt in hypoplastic left heart syndrome.
J Thorac Cardiovasc Surg. 2009 Jun;137(6):1342-1348. https://doi. org/10.1016/j.jtcvs2009.03.019
13. Andrew C. Fiore; Courtney Tobin; Saadeh Jureidini; Mohammad Rahimi; Eric S. Kim; Kenneth Schowengerdt. A Comparison of the Modified Blalock-Taussig Shunt With the Right Ventricle-to-Pulmonary Artery Conduit. Ann Thorac Surg. 2011 May;91(5):1479-1485. https:// doi.org/10.1016/j.athoracsur.2010.11.062
14. Jo T. K. et al. Outcome of neonatal palliative procedure for pulmonary atresia with ventricular septal defect or tetralogy of Fallot with severe pulmonary stenosis: experience in a single tertiary center. Korean J Pediatr. 2018 Jul;61(7):210-216. https://doi.org/10.3345/ kjp.2018.61.7.210
15. Zheng S, Yang K, Li K, Li S. Establishment of right ventricle-pulmonary artery continuity as the first-stage palliation in older infants with pulmonary atresia with ventricular septal defect may be preferable to use of an arterial shunt. Interact Cardiovasc Thorac Surg. 2014 Jul;19(1):88-94. https://doi.org/10.1093/icvts/ivu052
16. Lenoir M. et al. Outcomes of palliative right ventricle to pulmonary artery connection for pulmonary atresia with ventricular septal defect. European Journal of Cardio-Thoracic Surgery. 2017;52(3):590-598. https://doi.org/10.1093/ejcts/ezx194
17. Di Donato, Roberto M.; Jonas, Richard A.; Lang, Peter; Rome, Jonathan J.; Mayer, John E.; Castaneda, Aldo R. Neonatal repair of tetralogy of Fallot with and without pulmonary atresia. The Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery. 1991; 101(1):126-137. https:// doi.org/10.1016/s0022-5223(19)36802-3
18. Audrey C Marshall; Barry A Love; Peter Lang; Richard A Jonas; Pedro J del
Nido; John E Mayer; James E Lock. Staged repair of tetralogy of Fallot and diminutive pulmonary arteries with a fenestrated ventricular septal defect patch. J Thorac Cardiovasc Surg. 2003 Nov;126(5):1427-1433. https://doi.org/10.1016/s0022-5223(03)01182-6
19. Chubb, Henry; Simpson, John M. The use of Z-scores in paediatric cardiology. Annals of Pediatric Cardiology. 2012;5(2):179-84. https:// doi.org/104103/0974-206999622
20. Pettersen, Michael D.; Du, Wei; Skeens, Mary Ellen; Humes, Richard A. Regression Equations for Calculation of Z Scores of Cardiac Structures in a Large Cohort of Healthy Infants, Children, and Adolescents: An Echocardiographic Study. Journal of the American Society of Echocardiography. 2008 Aug;21(8):922-934.. https://doi. org/10.1016/j.echo.2008.02.006
21. Dryzek P, Mazurek-Kula A, Moszura T, Sysa A. Right ventricle outflow tract stenting as a method of palliative treatment of severe tetralogy of Fallot. Cardiol J. 2008;15(4):376-9. PMID: 18698548
22. Cools, Bjorn; Boshoff, Derize; Heying, Ruth; Rega, Filip; Meyns, Bart; Gewillig, Marc. Transventricular balloon dilation and stenting of the RVOT in small infants with tetralogy of fallot with pulmonary atresia. Catheterization and Cardiovascular Interventions. 2013 Aug 1;82(2):260-265. https://doi.org/10.1002/ccd.24548
23. Niall Linnane, Mohamed Al Nasef, Colin J. McMahon, Jonathan McGuinness, Brian McCrossan, Paul Oslizlok, Kevin P. Walsh, Damien Kenny. Right ventricular outflow tract stenting in symptomatic infants without the use of a long delivery sheath. Catheterization and Cardiovascular Interventions. 2021;98(2):275-281. https://doi. org/10.1002/ccd.29708
24. Nokhrin, Andrey V.; Tarasov, Roman S.; Mukhamadiyarov, Rinat A.; Shishkova, Daria K.; Kutikhin, Anton G.; Dzyuman, Anna N.; Khlusov, Igor A.; Barbarash, Leonid S. Two stage approach for surgical treatment of tetralogy of Fallot in underweight children: Clinical and morphological outcomes. Journal of Cardiac Surgery. 2019;34(5):293-299. https://doi.org/10.1111/jocs.14031
25. Sandoval, Juan Pablo; Chaturvedi, Rajiv R.; Benson, Lee; Morgan, Gareth; Van Arsdell, Glen; Honjo, Osami; Caldarone, Christopher; Lee, Kyong-Jin. Right Ventricular Outflow Tract Stenting in Tetralogy of Fallot Infants With Risk Factors for Early Primary Repair. Circulation: Cardiovascular Interventions. 2016 Dec;9(12):e003979. https://doi. org/10.1161/circinterventions.116.003979
26. Zhou Tingwen; Wang Yixuan; Liu Junwei; Wang Yin; Wang Yongjun; Chen Si; Zhou Cheng; Dong Nianguo. Pulmonary artery growth after Modified Blalock-Taussig shunt: A single center experience. Asian Journal of Surgery, 2020;43(2):428-437. https://doi.org/10.1016/j. asjsur.2019.06.002
