ОСТРОЕ ВОСПАЛЕНИЕ ОРБИТЫ, СИМУЛИРУЮЩЕЕ МЕТАСТАЗ, У БОЛЬНОГО ПЕРВИЧНО-МНОЖЕСТВЕННЫМИ ЗЛОКАЧЕСТВЕННЫМИ ОПУХОЛЯМИ
Е.Е. Гришина
Офтальмологическая клиническая больница, Москва
У больного первично-множественными злокачественными опухолями в течение двух недель развился экзофтальм в сочетании с офтальмоплегией. Клиническая картина была характерна для злокачественной опухоли орбиты. Подозревали рецидив диффузной крупноклеточной В-клеточной лимфомы с вовлечением в процесс тканей орбиты. Была произведена диагностическая орбитотомия. На основании морфологического и иммуногистохимического исследования биоптата тканей орбиты был установлен диагноз острого воспалительного процесса, развившегося на фоне урологической инфекции. Массивная противомикробная терапия привела к купированию процесса в орбите. Срок наблюдения за пациентом составил 8 мес. Рецидива процесса в орбите не наблюдается.
Ключевые слова: первично-множественные злокачественные опухоли, метастаз в орбиту кожной меланомы, диффузная крупноклеточная В-клеточная лимфома, острое воспаление орбиты (целлюлит)
AN ACUTE INFLAMMATION OF THE ORBIT SIMULATING A METASTASIS IN A PATIENT WITH PRIMARY MULTIPLE MALIGNANT TUMORS
E.E. Grishina
Moscow Ophthalmologic Hospital
We describe a patient with primary multiple malignant tumors who experienced exophthalmos with ophthalmoplegia during two weeks. Data of physical examination were typical for orbital malignant tumor. It was suspected a recurrence of diffuse large B-cell lymphoma with involvement of orbital tissues, so a diagnostic orbitotomy was performed. According to morphological and immunohistochemial evaluations we diagnosed acute inflammation accomplished urological infection. An active antimicrobial therapy leaded to cessation of orbital inflammation. Follow-up period was 8 months and we did not reveal inflammation recurrence.
Key words: primary multiple malignant tumors, orbital metastasis from cutaneous melanoma, Large B-cell lymphoma, acute inflammation of orbit (cellulitis)
Описание клинического случая
Больной К., 66 лет, направлен в Офтальмологическую клиническую больницу с подозрением на рецидив неходжкинской лимфомы с поражением левой орбиты для проведения биопсии орбитальной опухоли. Больной предъявлял жалобы на чувство «распирания» и боли в левой орбите, левосторонний экзофтальм и покраснение левого глаза. Экзофтальм появился две недели назад, быстро нарастал, возникли боли в орбите и диплопия.
Из анамнеза известно, что в 1973 г. в РОНЦ им. Н.Н. Блохина РАМН у больного удалена кожная меланома правой голени. В настоящее время рецидива меланомы кожи в рубце нет, признаков метастазирования нет.
В 2003 г. в РОНЦ им. Н.Н. Блохина РАМН была выявлена диффузная В-крупноклеточная лимфома (ДВККЛ) IV стадии с поражением периферических, за-брюшинных лимфоузлов и костного мозга. Получил 6 курсов химиотерапии по схеме CЮP (идарубин 20 мг внутрь, циклофосфан 1400 мг внутривенно, винкристин 2 мг, преднизолон 50 мг внутрь). В настоящее время пациент находится в ремиссии.
В апреле 2006 г. появилась макрогематурия. Пациент прошел обследование в урологической клинике, где был установлен диагноз кисты правой почки, хронического пиелонефрита, хронического цистита.
В конце апреля 2006 г. развился патологический процесс в левой орбите. Госпитализирован в Офтальмологическую клиническую больницу для диагностической
орбитотомии. При поступлении отмечался подъем температуры тела до субфебрильных значений. В общем анализе крови определялся лейкоцитоз до 11,8 х 109/ л без изменения лейкоцитарной формулы. В анализе мочи белок 0,6 г%, реакция на кровь ++++. Острота зрения левого глаза снижена до 0,7. Определялся левосторонний экзофтальм в 6 мм со смещением левого глаза кверху, резко затруднена репозиция глаза и ограничена подвижность глаза во всех направлениях. Выраженный отек конъюнктивы сочетался со смешанной инъекцией глаза — так называемый красный хемоз (рис. 1, а). В нижневнутреннем отделе глазного дна были видны косо идущие складки хориоидеи за счет деформации глаза.
При ультразвуковом исследовании в нижневнутреннем отделе орбиты выявлялась «плюс-ткань», сдавливающая глазное яблоко (рис. 2).
На КТ в ретробульбарном пространстве, больше в нижнем и внутреннем отделе орбиты, определялось гомогенное образование c нечеткими границами, выходящее в нижних отделах орбиты за пределы мышечной воронки в наружное хирургическое пространство (рис. 3).
Мы высказали предположение о рецидиве ДВККЛ с поражением тканей орбиты.
Во время диагностической орбитотомии был удален кусочек рыхлой сероватой ткани с наличием сосудов. Каково же было наше удивление, когда при морфологическом исследовании удаленного материала вместо лимфомы была определена измененная долька жировой клет-
ОНКОГЕМАТОЛОГИЯ 2 ’2 0 0 7
48
ОНКОГЕМАТОЛОГИЯ 2 ’2 0 0 7
РЕДКИЕ И СЛОЖНЫЕ ГЕМАТОЛОГИЧЕСКИЕ СИНДРОМЫ
Рис. 1. Внешний вид больного до (а) и после (б) лечения
чатки орбиты с расширенными сосудами и периваскуляр-ной лимфоцитарной инфильтрацией! Иммуногистохими-ческое исследование биоптата также не выявило изменений, характерных для опухоли лимфоидной ткани.
В связи с ухудшением общего состояния и усилением макрогематурии больной был переведен в урологическую клинику с диагнозом «Обострение хронического пиелонефрита, цистит», где он получил курс массивной антибактериальной терапии. На фоне противовоспалительной терапии процесс в левой орбите купирован. Острота зрения улучшилась до 1,0, исчезли хемоз и инъекция глаза, экзофтальм уменьшился с 6 мм до 1 мм, восстановилась подвижность глаза (см. рис. 1, б).
После окончания лечения мы наблюдали больного в течение 8 мес. Рецидива орбитального процесса не отмечено.
Таким образом, вопреки нашим ожиданиям у данного пациента изменения в орбите оказались не опухолевого, а воспалительного характера.
На основании жалоб на быстрое развитие экзофтальма, боли в левой орбите и диплопию, данных офтальмологического обследования, КТ, морфологического и иммуногистохимического исследования биопта-та тканей орбиты был установлен диагноз острого воспаления левой орбиты по типу целлюлита. В пользу этого диагноза говорит выраженный эффект противовоспалительной терапии.
Обсуждение
Хорошо известна возможность развития у одного больного нескольких злокачественных опухолей по типу первично-множественных злокачественных опухолей, одной из которых является неходжкинская лимфома (НХЛ) [1]. В литературе описаны случаи возникновения солидной опухоли спустя несколько лет после химиотерапии НХЛ [2—4]. Возможно синхронноe развитие ДВККЛ и солидной опухоли, в частности рака почки [5]. Наконец, известны случаи, как у нашего пациента, появления гемобластоза спустя годы после лечения солидной
ЦесЮг-а МХЕ Цес!ог-А .
Пеоэиге 1.епд1Ь йгеа
2<хм мхе 2осп
$34* ha.fi СО/8) $змз СэМ
| йосэ и !га-?е
0э1а | СоагопкаЬол
иь
| 11* N0. ■>.-х : 1К01 гт
:0»<0$£ИЮи ИЯ
Рис. 2. УЗИ орбиты до (а) и после (б) лечения. Стрелками указана «плюс-ткань»
опухоли. Так, I. Zanzi и R. Stark [6] описывают развитие НХЛ через 8 лет после радикального удаления рака предстательной железы.
Быстро развивающийся экзофтальм в сочетании с офтальмоплегией, диплопией, снижением остроты зрения, застойными явлениями и болевым синдромом позволяет предположить наличие у пациента злокачественной опухоли орбиты. Среди злокачественных опухолей орбиты преобладают НХЛ. В структуре злокачественных орбитальных опухолей они составляют почти 50%. Второе место с частотой около 15% занимают метастазы солидных опухолей [7]. Логично было бы предположить, что у данного пациента имеется рецидив ДВККЛ IV стадии с вовлечением в процесс тканей орбиты либо метастаз в орбиту кожной меланомы [8, 9].
Среди первичных опухолей, метастазирующих в орбиту, преобладает рак молочной железы. Метастаз в орбиту кожной меланомы развивается редко [10]. Как правило, в орбиту метастазирует кожная меланома конечностей [11]. К моменту диагностики орбитальной опухоли уже имеется метастатическое поражение различных органов [12], чего не было у нашего пациента. Возможность развития метастаза в орбиту кожной меланомы спустя 30 лет после лечения первичной опухоли также вызывает сомнения.
Диагноз злокачественной лимфомы орбиты при морфологическом и иммуногистохимическом исследовании биоптата не подтвердился. Кроме того, процесс в орбите был купирован без противоопухолевого лечения, только путем проведения антибактериальной терапии.
Быстрое развитие симптомов характерно также для острого воспалительного процесса в тканях орбиты, протекающего по типу целлюлита (разлитое воспаление) или абсцесса. Как правило, воспалению тканей орбиты предшествует синусит. В литературе описаны случаи одонто-генной этиологии целлюлита орбиты [13]. У нашего пациента воспаление тканей орбиты возникло на фоне урологической инфекции.
Заболевание протекает на фоне высокой температуры, сопровождается чувством «распирания» в орбите, головной болью, выраженным отеком, гиперемией
Рис. 3. КТ орбит. Стрелками указана «плюс-ткань»
и гипертермией кожи век, экзофтальмом, ограничением подвижности глаза [14]. В данном случае мы наблюдали стертую клиническую картину. Воспалительный процесс в орбите у пациента развился в течение двух недель, а не нескольких дней, как это бывает при целлюлите, и сопровождался лишь субфебрилитетом и незначительным лейкоцитозом. Мы не наблюдали выраженного отека, гиперемии и гипертермии век. Возможно, это связано с изменением иммунного статуса у больных первично-множественными злокачественными опухолями [15].
Мы пришли к заключению, что при обследовании больных первично-множественными опухолями с симптомами орбитальной патологии необходимо иметь в виду возможность развития не только метастатического поражения, но и острого воспаления в орбите. При этом воспалительный процесс может иметь стертую клиническую картину.
Литература
1. Eros N., Karolyi Z., Kovacs A. et al. Large B-cell lymphoma of leg in a patient with multiple malignant tumors. Act Dermatol Venerol 2003;83(5):354—7.
2. Konits P.H., Aisner J., Whitacre M., Wiemik P.H. Lung cancer as a complication of prolonged survival in patients with lymphoma. Med Pediatr Oncol 1982;10:331-8.
3. Tokuchi Y., Kamachi M., Hasegawa M. et al Synchronous triple lung cancers after treatment for non-Hodgkin's lymphoma: methachronous quadruple cancer. Intern Med 2003;42:1031-4.
4. Yamada T., Shinohara K., Takeda K. et al. Second lung adenocarcinoma after combination chemotherapy in two patients with primary non-Hodgkin's lymphoma. Japn J Clin Oncol 2006;29(4):226—8.
5. Mohren M., Essbach U., Franke A. et al Acute myelofibrosis in a patient with
diffuse large cell non Hodgkin's lymphoma and renal cancer. Leuk Lymphoma 2003;44(9):1603—7.
6. Zanzi I., Stark R. Detection of non-Hodgkin's lymphoma by capromab pende-tide scintigraphy (ProstaScint) in a patient with prostate carcinoma. Urology 2002;60(3):514.
7. Офтальмоонкология. Руководство для врачей. Под ред. А.Ф. Бровкиной. 2002.
8. Гришина Е.Е. Злокачественные лимфомы орбиты. Диагностика
и лечение с позиции офтальмолога. Клин офтальмол 2006;7(1):14—6.
9. Patel K.S., Bomanji J., Thomas J.M. Metastatic melanoma of the orbit. A case report. Aust N Z J Surg 1991;61(7): 545—7.
10. Гришина Е.Е. Метастатическое поражение органа зрения. Клин
офтальмол 2001;2(1):15—7.
11. Liarikos S., Rapidis A.D.,
Roumeliotis A., Angelopoulos
A.P. Secondary orbital melanomas: analysis of 15 cases. J Craniomaxilofac Surg 2000;28(3):148—52.
12. Orcutt J.C., Char D.H. Melanoma metastatic to the orbit. Ophthalmology 1988;95(8):1033—7.
13. Blake F.A., Siegert J., Wedl J.
The acute orbit: etiology, diagnosis and therapy. J Oral Maxillofac Surg 2006;64(1):87—93.
14. Бровкина А.Ф. Болезни орбиты.
М.; 1993.
15. Chang W.C., Sheu B. C., Chen R.C. et al. Depressed host immunity in a case of metachronous primary uterine papillary serous carcinoma and non Hodgkin’s lymphoma. Int J Gynecol Cancer 2004;14(5):1030.
ОНКОГЕМАТОЛОГИЯ 2 ’2 0 0 7