Эхинококковое поражение позвоночника у ребенка Текст научной статьи по специальности «Клиническая медицина»

© А.Ю. МУШКИН и др., 2006

Г

эхинококковое поражение позвоночника у ребенка

А.Ю. Мушкин, А.А. Першин, К.Н. Коваленко

Санкт-Петербургский НИИ фтизиопульмонологии

Представлен редкий случай паразитарного поражения позвоночника у ребенка. Диагноз у девочки десяти лет установлен через один год от начала клинических проявлений при тотальной нестабильности позвоночника, развившейся в результате течения заболевания и неадекватного хирургического лечения. В клинике выполнено удаление паразитарных полостных образований, радикальная реконструкция Ь^ — Ьд, задняя инструментальная СБ-фиксация. Начато лечение албендазолом. Ближайшие результаты прослежены в сроки до шести месяцев после операции: восстановлена опорность позвоночника, обеспечена физическая и социальная реабилитация ребенка. Проанализированы ошибки на этапах диагностики. Ключевые слова: позвоночник, эхинококкоз, дети.

SPINAL HYDATIDOSIS IN A CHILD A.Yu. Mushkin, A.A. Pershin, K.N. Kovalenko

A report of a rare case of the spinal hydatidosis in a child is presented. Spinal hydatidosis with a total spinal instability caused by the natural history of the disease and inadequate surgical treatment was diagnosed in a 10 year-old girl. At the department the excision of paravertebral and prevertebral hydatid cavernous masses followed by anterior L1 — L5 reconstruction and posterior spinal CD-instrumentation was performed. Early post-op results are satisfactory, supporting ability of the spine is restored, that allowed physical and social rehabilitation of the child. Diagnostic pitfalls are identified and discussed.

Key Words: spine, echinococcosis, vertebral hydatidosis, child.

Hir. Pozvonoc. 2006;(1):66—71.

Поражения костей, вызванные многокамерным (Echinococcus multilocu-laris) и однокамерным (Echinococcus granulosus) эхинококками, в литературе обычно описывают под общим названием эхинококкоз и (или) гида-тидные кистозные поражения. Заражение происходит энтерально при попадании личинок (онкосфер) в рот после соприкосновения с загрязненными шкурками животных (лисиц, песцов, собак), с водой непроточных водоемов, а также при употреблении в пищу лесных ягод, собранных в эндемичной местности. Человек является промежуточным хозяином паразита.

Поражения костей встречаются в 0,5-2 % всех случаев эхинококкоза, при этом изменения в позвоночнике наблюдаются в 45-50 % [1-5, 8]. Проникновение паразита в позвоночник происходит по прямым венозным анастомозам между системой воротной вены и вен позвоночника [7], чаще поражается поясничный, реже -

грудной и шейный отделы [10]. Описано также одновременное поражение всех отделов позвоночника [4]. Большинство больных имеют неврологические нарушения, вызванные компрессией спинного мозга и корешков паразитарными кистами. Судя по литературным данным, правильный диагноз при эхинококкозе позвоночника, как правило, устанавливается при уже диагностированном поражении других органов - печени, легких. Наиболее часто пациенты наблюдаются с диагнозами опухолевого поражения, туберкулезного или неспецифического спондилита, грыжи дисков [10].

Диагностика эхинококкоза обычно основывается на совокупности клинико-анамнестических, рентгенологических и ультразвуковых данных, результатах групповых (реакция Кац-цони) и типоспецифических (с альве-ококковым антигеном) серологических реакций. Основное значение имеют микроскопия и гистологичес-

66

кое исследование патологического материала, при помощи которых обнаруживают кисты со сколексами и фрагменты хитиновых оболочек паразита.

Лечение эхинококковых поражений позвоночника оперативное, по возможности - радикальное, включающее ламинэктомию, резекцию пораженных тел позвонков и переднюю декомпрессию спинного мозга, удаление кист, обработку тканей гипертоническими солевыми растворами или 1 % раствором формалина и стабилизацию позвоночника. Несмотря на радикальность, частота рецидивов после таких операций остается высокой - от 18 до 50 % [13, 14]. Длительный прием противогель-минтных препаратов (албендазола и мебендазола) несколько снижает частоту рецидивов, но не исключает их полностью [9]. Категорически не рекомендуется выполнение малых хирургических манипуляций (дренирующих разрезов), приводящих к об-

паразитарные заболевания позвоночника

семенению органов и тканей. Пункции кист используют только в диагностических целях.

Эхинококковое поражение позвоночника у детей относится к крайне редким, нам удалось обнаружить сообщения лишь о семи таких случаях.

По данным Н. Мойа^ап е! а1. [11], из 32 детей с эхинококкозом различной локализации поражение позвоночника было выявлено у одного ребенка в сочетании с поражением легких. О трех случаях заболевания детей сообщают специалисты из ЮАР [12]: у девочки шести лет с поражением тела позвонка ТИд и распространением кист в канал, компрессией спинного мозга и нижней параплегией после хирургического лечения наблюдалось значительное улучшение неврологической симптоматики. Еще у одного ребенка поражение позвоночника было первичным, а у другого развилось при распространении про-

цесса из головного мозга. Авторы предполагают, что в популяции имеется много недиагностированных случаев заболевания, и указывают на позднюю диагностику патологии, существенно ухудшающую прогноз.

Еще три случая описаны специалистами из детского госпиталя в Касабланке [6]. После хирургического лечения у одного ребенка отмечена стойкая ремиссия в течение десяти лет, у второго сохранялись тяжелые неврологические осложнения, у третьего - распространенность поражения в позвоночнике не позволила добиться излечения, хотя клиническая симптоматика отсутствовала.

Мы представляем собственное клиническое наблюдение ребенка с эхинококковым поражением позвоночника. Уникальность случая позволяет нам представить материалы заинтересованным специалистам,

несмотря на ограниченность срока последующего наблюдения.

Клиническое наблюдение

Девочка К., 10 лет, постоянно проживает в одном из сел сибирского региона. Начало заболевания связывается с травмой, полученной 1,5 года назад при случайном падении на спину. Вскоре после этого на фоне ОРВИ отмечались умеренные, быстро стихшие боли в поясничном отделе. В период очередной респираторной инфекции боли возобновились, сопровождались подъемом температуры выше 38°, больная получала ампициллин. Обнаруженные при рентгенографии изменения в позвонке Ьз (рис. 1) послужили причиной госпитализации ребенка в областную детскую клиническую больницу, где при УЗИ (согласно протоколу обследования) выявлено полостное образование протяженностью 5,5 см, распростра-

Рис. 1

Исходная боковая спондило-грамма поясничного отдела: снижение высоты межпозвонковых дисков Ь2-Ьз, Ьз~Ьф деструкция дуги Ьз позвонка

Рис. 2

Спондилограммы после ламинэктомии:

а -боковая проекция: деструкция 1>з позвонка и заднего отдела тела Ц, ретро-листез Ь2 с формированием штыкообразной деформации позвоночника; б -прямая проекция: деструкция Ьз, крапчатость костных элементов и окружающих тканей

67

няющееся по обе стороны от остистых отростков L2-L4, неоднородной структуры, со множеством мелких ги-перэхогенных включений. Образование расценено как абсцесс, по поводу чего с предположительным диагнозом «туберкулез L3 или остеомиелит L3» выполнены дренирование, секвес-трэктомия и частичное удаление поврежденной дуги L3 позвонка.

В протоколе цитологического исследования отмечено наличие клеток преимущественно нейтрофильного ряда (80 %) с грубой деструкцией ядра и цитоплазмы, в небольшом количестве - кокковая флора, расположенная скоплениями вне- и внутри-клеточно. При морфологическом исследовании среди мелких фрагментов костных балок выявлена грануляционная ткань с мелкими скоплениями фибробластов и лимфоцитов. В пределах доставленного материала признаков специфического воспаления нет. В посеве операционного материала рост Staph, аигет. Реакция Манту 2 ТЕ отрицательная.

При поставленном диагнозе «хронический остеомиелит L3» больной в стационаре проведено антибактериальное лечение, через один месяц после операции в удовлетворительном состоянии она выписана на амбулаторное лечение. Однако через пять месяцев повторно госпитализирована с жалобами на выбухание поясничной области, при этом на боковой спондилограмме (рис. 2) отмечены штыкообразная деформация позвоночника, разрушение тела и дуги L3, контактных дисков. Структура оставшихся костных элементов крапчатая, высота тела L4 снижена в задних отделах, ретролистез L2 на полный переднезадний размер.

При MPT (рис. 3а) на фоне инверсии позвоночника с угловым поясничным кифозом 30° выявлено сужение позвоночного канала на уровне L2-L4 до 7 мм. Правая половина тела L3, диски L2-L3 и L3-L4 полностью разрушены. Паравертебральные ткани неоднородны, слева на уровне остатков диска L3-L4 по mpsoas - образование округлой формы диамет-

ром до 0,5 см (абсцесс?). МР-сигнал от вещества спинного мозга и корешков конского хвоста не изменен.

Рентгенография органов грудной клетки и томограмма средостения без патологии. Общий анализ мочи без патологии. Реакция Манту 2 ТЕ от 2з.07.04 - р. 7 мм. При осмотре невролога и онколога соответствующей патологии не выявлено.

Пациентка консультирована специалистами по костному туберкулезу по месту жительства и по системе телемоста в НИИ фтизиопульмоноло-гии Москвы: клинико-рентгенологическая картина расценена как неспецифический хронический спондилит поясничного отдела позвоночника с эпидуральным компонентом (мягкая компрессия дурального мешка) и кифотической деформацией. Рекомендованы дезинтоксикационная и антибактериальная терапия препаратами широкого спектра действия (з-4 курса), ортопедический режим и оперативная стабилизация Ьз-Ь4 после купирования остроты процесса. Однако уже через один месяц, по данным рентгенографии и МРТ, отмечено нарастание деструкции позвонков Ь2 и Ь4; формирование обширных паравертебральных жидкостных образований, расположенных на уровне Ь2 кзади от поперечных отростков (однокамерное -справа, многокамерное - слева), а на уровне Ьз^4 муфтообразно охватывающих весь позвоночник, за исключением превертебрального отдела, проникающих в позвоночный канал и в тела позвонков (рис. зб).

Клинико-лучевая динамика процесса расценена как прогрессирование гнойного спондилита Ь2^. С учетом отсутствия эффекта от проводимого на протяжении девяти месяцев лечения, включая хирургическую санацию, курсы антибактериальных препаратов и постоянную иммобилизацию, а также впервые выявленную положительную нормергическую туберкулиновую пробу, было вновь высказано мнение о туберкулезном спондилите. При пересмотре гистологических препаратов обнаружены

гистологические маркеры туберкулеза (так указано в заключении, препараты для пересмотра не предоставлены), начата противотуберкулезная химиотерапия четырьмя препаратами (тубазид, рифампицин, пиразина-мид, этамбутол), после чего ребенок был заочно (по документам) консультирован и вызван на госпитализацию.

Девочка доставлена в детское отделение хирургии костно-суставного туберкулеза СПбНИИФ 24.12.04 в гипсовой кроватке с жалобами на боли в спине при изменении положения тела. Состояние тяжелое, самочувствие удовлетворительное. Признаки хронической интоксикации - бледная кожа, тени под глазами, снижен тургор тканей. Сердечные тоны ритмичны, приглушены, тахикардия до 112 уд/мин., ЧД - 20 в мин. Живот мягкий, безболезненный; печень не увеличена, патологические образования в брюшной полости не пальпируются. Функция тазовых органов сохранена. Клинические анализы крови и мочи без патологии.

При осмотре в положении лежа на животе в поясничной области с обеих сторон определяются неправильной формы плотноэластичные образования, не позволяющие пальпировать позвоночник и маскирующие деформацию. Кожа над ними не изменена, пальпация безболезненна.

При УЗИ дополнительно выявлен левосторонний псоас-абсцесс; патологических изменений в печени, органах забрюшинного пространства не отмечено. Реакция Манту 2 ТЕ -р. 11 мм. При пункции ретровертеб-ральных абсцессов получено з0,0 мл буроватого жидкого содержимого, микроскопически МБТ не обнаружены, посевы на неспецифическую флору роста не дали.

По совокупности клинических, анамнестических и лучевых данных было констатировано, что ведущим патологическим синдромом является тотальная (з60°) нестабильность поясничного позвоночника, сопровождающаяся штыкообразной деформацией и околопозвоночными (пара-и ретровертебральными) абсцессами.

68

Рис. з

МРТ поясничного отдела позвоночника: а-сагиттальный срез: на фоне

деструкции тел 1>2-Ь4 позвонков угловой кифоз з0° с сужением позвоночного канала до 7 мм, пре-вертебральные ткани неоднородны, сзади (зона ламинэктомии) округлой формы гидрофильные образования, МР-сигнал от вещества спинного мозга, его конуса и корешков конского хвоста не изменен; б -горизонтальный срез: обширные жидкостные образования, расположенные в толще паравертебраль-ных мышц (однокамерное -справа, многокамерное - слева)

Указанная патология определила основную цель планируемой операции - удаление патологических тканей и восстановление стабильности позвоночника.

Рабочим этиологическим диагнозом был предположен туберкулезный спондилит, но, учитывая нетипич-ность его течения, перед операцией проведен иммуноферментный анализ крови с эхинококковым антигеном, который оказался положительным в титре 1:400.

Проведена операция: радикальная реконструкция Ц-Ь5, задняя инструментальная СD-фиксация (операция выполнена в два этапа под одним наркозом).

Из протокола операции. I этап. Задний срединный разрез. Обнаружены значительного размера межмы-шечные ретро- и паравертебральные абсцессы, заполненные жидким гноем с включениями крошковидных масс, сообщавшиеся с переднебоковой поверхностью тел позвонков; патологические ткани удалены, рубцовые стенки абсцессов по возможности максимально иссечены. На вершине кифоза (уровень L3) костные структуры отсутствуют. Твердая мозговая оболочка освобождена от патологических тканей. С обеих сторон симметрично установлены и напряжены металлоконструкции (инструментарий CD Paediatric) с фиксацией

опорных крючков на дугах Тц, Т12 и L5 (от применения транспеди-кулярных опорных элементов на Sj решено отказаться из-за опасения продолженного распространения активного воспалительного процесса по передней колонне позвоночника).

II этап. Левосторонний внебрю-шинный доступ. Между сближенными телами L2 и L4 имеется небольшое количество гноеподобных масс; тело L2 смещено дорсально, тело L3 полностью разрушено, у тела L4 отсутствует верхняя половина, каудальная часть представлена губчатой костью, пропитанной гнойно-некротическими массами. Удалены патологические ткани, резецировано тело L2, остаток тела L4 с прилежащими дисками, рубцовые ткани, при этом дуральный мешок освобожден на уровне Lj-L^. Кроме того, обнаружено и удалено несколько осумкованных мелких абсцессов с гноевидными массами в толще m.psoas sin. Между телами Lj-Lg внедрен фигурный кортикальный аллотрансплантат и фрагмент гребня подвздошной кости.

Гистологическое исследование операционного материала: участки по-розной губчатой кости с костными секвестрами, заключающими обрывки хитиновых оболочек и пузыри альвео-кокка (множественные, мелкие). По краю секвестров местами располагаются воспалительные грануляции с большим количеством многоядерных гигантских клеток типа остеокластов и клеток инородных тел.

В послеоперационном периоде отменены противотуберкулезные препараты, проведена неспецифическая терапия (амикацин и цефтриаксон), нут-ритивная поддержка. Начата терапия остеопороза (остеогенон). Специфическая противогельминтная терапия осуществлялась албендазолом (немозол) 400 мг/сут в течение трех недель.

При частичном расхождении люм-ботомического шва и шва над гребнем левой подвздошной кости (зона забора аутотрансплантата) в мазках при микроскопии обнаружены обрывки хитиновой оболочки и пузыри

69

Рис. 4

Спондилограммы через два месяца после операции:

а - боковая проекция: трансплантаты адаптированы, металлоконструкции стабильны, деформация полностью исправлена, восстановлен нормальный сагиттальный контур позвоночника;

б - прямая проекция: сохраняются плотные включения в мягких тканях пара-вертебрально

эхинококка (в посеве роста микрофлоры нет). Раны промывались 1 % раствором формалина, после очищения были ушиты отсроченными швами с заживлением.

Отмечена значительная положительная динамика: улучшение самочувствия, нормализация аппетита, прибавка в весе, отсутствие жалоб. Из-за выраженного остеопороза пациентка вертикализирована в ортезе только через три месяца после операции. Проведены неоднократные консультации у инфекционистов-паразитологов.

Через один и два месяца после операции трансплантаты адаптированы, металлоконструкции стабильны (рис. 4). Сохраняются плотные включения в мягких тканях паравертебрально. При УЗИ забрюшинного пространства заподозрено объемное полостное образование в верхней трети правой поясничной мышцы, наличие которого

не подтверждено при КТ. Высказано подозрение на образование кисты в воротах правой почки.

Положительная динамика серологических показателей при повторном иммуноферментном анализе крови с эхинококковым антигеном - снижение титра до 1:100.

Девочка выписана в удовлетворительном состоянии через четыре месяца после операции с рекомендацией продолжить прием албендазола (немозола) в течение двух лет ежедневно по 400 мг (из расчета 10-20 мг/кг/сут). Через шесть месяцев после операции получена выписка и данные этапного обследования: самочувствие хорошее, жалоб нет, ходит в корсете. По рентгенологическим данным, положение трансплантатов и конструкций стабильное, значительно увеличилась оптическая плотность позвонков (уменьшение остео-

пороза). При УЗИ забрюшинного пространства отмечено сохранение полостного образования в верхней трети поясничной области справа, размер которого несколько уменьшился. Патологических образований в области ворот почек не определяется. По иммуноферментному анализу отмечено нарастание титра антител до 1:400.

Заключение

Представленный случай эхинококкового (альвеококкового) поражения позвоночника у ребенка интересен из-за редкости заболевания и типичности ошибок, допущенных на этапах диагностики и лечения. Думаем, что неэффективность лечения, проводимого на протяжении девяти месяцев, позволяла заподозрить ошибочность диагноза «остеомиелит». Отсутствие материалов первой операции не позволяет судить о правильности гистологической диагностики заболевания. Не скрываем, что и нами допущены ошибки: материал, полученный при пункции, не был подвергнут цитологическому и серологическому исследованию; имея данные им-муноферментного анализа крови, специфическую терапию албендазо-лом мы начали только после морфологического подтверждения процесса; забор аутотрансплантата из крыла подвздошной кости привел к обсеменению этой зоны.

Не считая проведенную операцию радикальной с точки зрения полноты удаления патологических тканей, обращаем внимание на объем реконструкции позвоночника, обеспечивший нормальную физическую и социальную реабилитацию ребенка. Тем не менее исход заболевания предсказать невозможно: нарастание титра антител может свидетельствовать об обострении заболевания или о поражении других органов и требует внимательного наблюдения.

70

хирургия позвоночника I 1/2006 (С. 66-71)___________

А.Ю. мушкин и др. эхинококковое поражение позвоночника..

Литература

1. Тропические болезни // Под общ. ред. Е.П. Шуваловой. СПб, 2004.

2. Apt W.L, Fierro J.L, Calderon C., etal. Vertebral hydatid disease. Clinical experience with 27 cases //J. Neurosurg. 1976. Vol. 44. P. 72-76.

3. Barnett LE. Hydatid disease // ANZ J. Surg. 1945. Vol. 15. P. 72.

4. Karray S, Zlitni M, Karray M, etal. Extensive vertebral hydatidosis. A study // Acta Orthop. Belg. 1993. Vol. 59. P. 100-105.

5. Kourias B [Apropos of 2000 cases of operated hydatid cysts. Brief considerations of a statistical and surgical nature] // Presse Med. 1961. Vol. 69. P. 165 168. French.

6. El Andaloussi M, Yousri B, Aboumaarouf M. [Vertebral hydatidosis: three case reports] // Rev. Chir. Orthop. Reparatrice Appar. Mot. 2001. Vol. 87. P. 392-396. French.

7. Fiennes AG, Thomas D.G. Combined medical and surgical treatment of spinal hydatid disease: a case report // J. Neurol. Neurosurg. Psychiatry. 1982. Vol. 45.

P. 927-930.

8. Hamdan TA, Al-Kaisy MA Dumbbell hydatid cyst of the spine: case report and review of the literature //Spine. 2000. Vol. 25. P. 1296-1299.

9. Islekd S, Ersahin Y., Zileli M, etal. Spinal hydatid disease // Spinal Cord. 1998. Vol. 36. P. 166-170.

10. Morshed AA Hydatid disease of the spine //Neurochirurgia (Stuttg). 1977. Vol. 20. P. 211-215.

11. Mottaghian H, Mahmoudi S, Vaez-Zadeh K. A ten-year survey of hydatid disease (Echinococcus granulosus) in children // Prog. Pediatr .Surg. 1982. N 15. P. 95-112.

12. Ndondo AP, Fieggen G, Wilmshurst JM. Hydatid disease of the spine in South African children // J. Child Neurol. 2003. Vol. 18. P. 343-346.

13. Pamir MN, Akalan N, Ozgen T, et al. Spinal hydatid cysts // Surg. Neurol. 1984. Vol. 21. P. 53-57.

14. Turtas S, Viale ES, Pau A. Long term results of surgery for hydatid disease of the spine // Surg. Neurol. 1980. Vol. 13. P 468-470.

Адрес для переписки:

Першин Андрей Александрович 194223, Санкт-Петербург,

2-й Муринский пр., 12, корп. 3, [email protected]

Лауреат Международной премии «ПРОФЕССИЯ -ЖИЗНЬ» в номинации «За достижения в области науки и технологии медицины»

Принцип действия

Бесконтактное восстановление трехмерной модели туловища пациентов с получением количественных оценок состояния осанки и формы позвоночника в трех плоскостях, включая топографический аналог угла по Cobb.

Область применения

V скрининг-диагностика детей и подростков;

I мониторинг состояния, оценка эффективности лечения больных с патологией позвоночника.

КОМПЬЮТЕРНЫЙ ОПТИЧЕСКИЙ топогрздщешш

Диагностика деформации позвоночника без рентгена АБСОЛЮТНО БЕЗВРЕДНО, БЫСТРО, ТОЧНО, ОБЪЕКТИВНО И НАГЛЯДНОЇ

Внешний вид составных частей ТОДП (1). Топографические и рентгенологические результаты обследования больной идиопатическим сколиозом до и после лечения (2).

12 ЛЕТ КЛИНИЧЕСКОЙ ПРАКТИКИ - 110 УСТАНОВОК ТОДП ПО РОССИИ

Медицинское изделие ТОДП (сертификат № РОСС RU.AH79.B54560) выпускается по лицензии Федеральной службы по надзору в сфере здравоохранения и социального развития № 99-03-000002 . Сертификат соответствия № РОСС RU.AR79.B54560.

630091, Новосибирск, ул. Фрунзе, 17, ООО “METOC”, тел./факс: (383) 211-15-52, http://www.metos.org, e-mail: [email protected]

71

паразитарные заболевания позвоночника