CC BY
41
ХИРУРГИЯ ПОЗВОНОЧНИКА 2019. Т. 16. № 3. С. 41-46 | HIRURGIA POZVONOCHNIKA (SPINE SURGERY) 2019;16(3):41-46
© с.в. Виссарионов и др., 2019
© S.V. VISSARIONOV ET AL., 2019
атлантоаксиальная дислокация
у подростка с ювенильным спондилоартритом
С.В. Виссарионов1, В.А. Мануковский2, В.В. Мурашко1
1Научно-исследовательский детский ортопедический институт им. Г.И. Турнера, Санкт-Петербург, Россия 2Санкт-Петербургский научно-исследовательский институт скорой помощи им. И.И. Джанелидзе, Санкт-Петербург, Россия
Атлантоаксиальная дислокация со стенозом позвоночного канала, не связанная с аномалиями развития краниовертебрального перехода и травматическим повреждением, является редкой патологией у детей и подростков. Представлено клиническое наблюдение оперативного лечения атлантоаксиальной дислокации нетравматического генеза со стенозом позвоночного канала у подростка с ювенильным идиопатическим артритом. Минимальная инструментальная фиксация верхнешейного отдела позвоночника позволила ликвидировать стеноз позвоночного канала, устранить нестабильность верхнешейных позвонков, купировать неврологические нарушения.
Ключевые слова: стеноз позвоночного канала, атлантоаксиальная дислокация, дети, ювенильный идиопатический артрит, хирургическое лечение.
Для цитирования: Виссарионов С.В., Мануковский В.А., Мурашко В.В. Атлантоаксиальная дислокация у подростка с ювенильным спондилоартритом // Хирургия позвоночника. 2019. Т. 16. № 3. С. 41—46. DOI: http://dx.doi.Org/10.14531/ss2019.3.41-46.
atlantoaxial dislocation in an adolescent with juvenile spondyloarthritis
S.V. Vissarionov1, V.A. Manukovskiy2, V.V. Murashko1
1The Turner Scientific Research Institute for Children's Orthopedics, St. Petersburg, Russia
2The St. Petersburg I.I. Dzhanelidze Research Institute of Emergency Medicine, St. Petersburg, Russia
Atlantoaxial dislocation with spinal canal stenosis not associated with craniovertebral junction malformations and traumatic injury is a rare pathology in children and adolescents. A clinical case of the diagnosis and surgical treatment of atlantoaxial dislocation of non-traumatic genesis combined with spinal canal stenosis in an adolescent with juvenile idiopathic arthritis is presented. A minimal instrumental fixation of the upper cervical spine allowed eliminating stenosis of the spinal canal, repairing instability of the upper cervical vertebrae, and jugulating neurological disorders.
Key Words: spinal canal stenosis, atlantoaxial dislocation, children, juvenile idiopathic arthritis, surgical treatment.
Please cite this paper as: Vissarionov SV, Manukovskiy VA, Murashko VV. Atlantoaxial dislocation in an adolescent with juvenile spondyloarthritis. Hir.
Pozvonoc. 2019; 16(3):41—46. In Russian.
DOI: http://dx.doi.org/10.14531/ss2019.3A1-46.
Наиболее частыми причинами атлантоаксиальной дислокации, сопровождающейся смещением зубовидного отростка аксиса кзади с развитием стеноза позвоночного канала с компрессией спинного мозга, являются травматические повреждения [1], а также некоторые врожденные патологии краниовертебрального перехода -аномалии развития основания черепа и верхнешейных позвонков (зубовидная кость), нарушения формирования и сегментации позвонков [2]. Ряд генетических синдромов и системных
заболеваний сопровождается слабостью связочного аппарата атланто-аксиальных суставов и может вызывать стеноз позвоночного канала у детей. К ним относятся синдромы Дауна, Моркио, мукополисахаридо-зы I, II, IV типов, спондилоэпифизар-ные диспласплазии, несовершенный остеогенез, нейрофиброматоз [3, 4]. Приобретенная патология, вызывающая атлантоаксиальную дислокацию, может проявляться в виде осложнений инфекции верхних дыхательных путей, в частности при ретрофарин-
41
геальном абсцессе - синдроме Гри-зеля [5].
Заболевания, объединенные в группу спондилоартритов, к которым относятся ревматоидный артрит взрослых, ювенильный идиопатический артрит, HLA В27 - ассоциированные артриты (анкилозирующий спондилит, псори-атический артрит, синдром Рейтера), также могут вызывать нестабильность шейного отдела позвоночника, приводя к стенозу позвоночного канала [2, 6-8]. Ювенильный идиопатический артрит представляет собой гетероген-
ную группу воспалительных заболеваний суставов, развивающихся у детей до 16 лет, имеющих хроническое (более 6 недель) прогрессирующее течение. Атлантоаксиальные суставы, имеющие синовиальную оболочку, могут подвергаться при ювенильном артрите воспалительным изменениям, аналогичным поражениям периферических суставов: избыточной продукции синовиальной жидкости, гипертрофическим изменениям синовиальной оболочки с формированием паннуса, вызывающего эрозии хряща и субхондральных отделов кости [7, 9]. Воспалительные изменения при этом могут явиться причиной дегенерации связок позвонков шейного отдела позвоночника, что в 17-85 % наблюдений приводит к нестабильности суставов [2, 8, 10].
Независимо от причины, вызвавшей стеноз позвоночного канала на уровне краниовертебраль-ного перехода, для лечения таких пациентов применяют различные хирургические методики. В последние годы стабилизация атлантоак-сиального комплекса в большинстве случаев выполняется с проведением винтов на уровне С1-С2 позвонков как у взрослых пациентов, так и в педиатрической практике [3, 4, 9]. Однако, несмотря на то что атланто-аксиальный подвывих является самым распространенным видом нестабильности шейного отдела позвоночника при ювенильном артрите [6], редко неврологические осложнения процесса развиваются в детском или подростковом возрасте как дебют заболевания [1, 2, 10].
Цель исследования - анализ течения и лечения атлантоаксиальной нестабильности у подростка с юве-нильным спондилоартритом.
Пациент О., 16 лет, поступил в отделение патологии позвоночника и нейрохирургии НИДОИ им. Г.И. Турнера по поводу атлантоаксиальной дислокации. Анамнез жизни без особенностей, ранее у специалистов (невролога, ортопеда, ревматолога) не наблюдался.
Считал себя больным на протяжении последнего года, в течение которого возникали периодические
боли в шейном отделе позвоночника, не связанные с физической или статической нагрузкой. Боли носили непостоянный характер и проходили самостоятельно. По месту жительства провели МРТ-исследование шейного отдела позвоночника (данные не представлены, по выписке), выявлен атлантоаксиальный подвывих без стеноза позвоночного канала. Получил несколько курсов остеопатии, после очередного сеанса (через 6 мес. от начала появления болей в шейном отделе позвоночника) развился левосторонний гемипарез. Повторно выполнили МРТ шейного отдела позвоночника, которая выявила прогрес-сирование атлантоаксиальной дислокации и появление стеноза позвоночного канала на этом уровне. Пациент госпитализирован в нейрохирургическое отделение по месту жительства, где наложили вытяжение на петле Глиссона весом 4,0 кг, на фоне которого отмечалась незначительная положительная динамика в виде увеличения силы в левых конечностях. Затем подростка перевели для оперативного лечения в специализированный центр.
При поступлении: пациент нормо-стенического телосложения. В неврологическом статусе отмечался центральный тетрапарез с акцентом
в левых конечностях (со снижением мышечной силы до трех баллов), асимметричная гиперрефлексия (больше слева) до клонусов стоп в нижних конечностях. При МРТ выявлена атлантоаксиальная дислокация со стенозом позвоночного канала и компрессией спинного мозга на этом уровне в виде гиперинтенсивного МР-сигнала на Т2-взвешенных изображениях спинного мозга на уровне зубовидного отростка аксиса (признаки миелопатии). Достоверных признаков формирования парадентального паннуса (гипертрофии синовиальной оболочки) не выявлено, спинной мозг компримирован между зубовидным отростком и задней дугой атланта, больше слева (рис. 1).
КТ-исследование костных аномалий развития шейных позвонков и основания черепа не выявила, передний атлантодентальный интервал увеличен до 13,9 мм за счет смещения зубовидного отростка аксиса кзади с сужением ретродентально-го расстояния до 3,0 мм, с асимметричным уменьшением переднезад-него размера позвоночного канала на уровне С^С2 слева до 3,7 мм, справа - до 6,0 мм. Отмечена неровность контура передней поверхности зубовидного отростка аксиса, что может
Рис. 1
МРТ шейного отдела позвоночника пациента О., 16 лет: Т2-взвешенные изображения в сагиттальной и аксиальной проекциях; атлантоаксиальная дислокация со стенозом позвоночного канала и компрессией спинного мозга (миелопати-ческий/миелоишемический) очаг с гиперинтенсивным МР-сигналом на уровне С1-С2, больше слева
42
являться признаком эрозивного процесса, наблюдающегося при артритах (рис. 2).
С учетом сроков, прошедших от начала заболевания, длительного курса консервативного лечения, выраженных неврологических нарушений, а также отсутствия этиопато-генетической терапии с целью стабилизации краниовертебральной области и постепенной, контролируемой закрытой репозиции атлантоаксиаль-ных позвонков первым этапом лечения под общей анестезией выполнили монтаж гало-аппарата. На фоне постепенной тракции и репозиции в аппарате контрольное КТ-исследование показало, что достигнуто уменьшение атлантоаксиальной дислокации
с уменьшением щели переднеосево-го сустава до 8,8 мм и увеличением переднезаднего размера позвоночного канала на этом уровне до 8,6 мм (рис. 3).
При лечении атлантоаксиальной дислокации в гало-аппарате на 3-и сут после операции у пациента появились признаки артрита правого коленного сустава (боль, отечность и ограничение движений). Подобные изменения выявлены впервые. При УЗИ сустава обнаружены признаки экссудативного синовита, увеличение размера верхнего заворота до 45 х 19 мм за счет жидкостного содержимого.
На 7-е сут после оперативного вмешательства пациент стал предъявлять жалобы на боли при жевании в обла-
сти правого височно-нижнечелюст-ного сустава. После осмотра ревматолог заподозрил течение хронического артрита в структуре ювенильного ревматоидного артрита. В клиническом анализе крови отмечалось ускорение СОЭ до 27 мм/ч, ревматоидный фактор составлял 21 МЕ/мл, С-реактивный белок - 12 мг/л. Проведено ПЦР-типирование, в результате которого выявлен ген HLA-b27. Совокупность клинических признаков полиартрита и лабораторных показателей позволила диагностировать ювенильный спондилоартрит. После проведенной бициллинопрофилактики, курса нестероидной противовоспалительной терапии в течение 7 дней суставной синдром (в коленном и височ-но-нижнечелюстном суставах) был полностью купирован. Пациента повторно проконсультировали ревматолог и педиатр, противопоказаний для хирургического вмешательства не выявили.
На 10-е сут после первой операции пациенту выполнили основной этап оперативного лечения в объеме ликвидации стеноза позвоночного канала, задней открытой репозиции, транспе-дикулярной фиксации С и С2 позвонков по Harms (винты установлены через боковые массы атланта и транс-ламинарно в аксис) с последующим демонтажем гало-аппарата.
Контрольное КТ-исследование шейного отдела позвоночника показало полное восстановление анатомических взаимоотношений на уровне С1-С2 позвонков, ликвидацию стеноза позвоночного канала: величина переднего атлантоаксиального интервала составила 2,8 мм, переднезадний размер позвоночного канала - 18,5 мм. Винты металлоконструкции расположены корректно (рис. 4).
Сразу после основного этапа хирургического вмешательства и демонтажа гало-аппарата выполнили МРТ-исследование коленного и височно-нижнечелюстного суставов. В правом коленном суставе выявлен выпот в верхнем завороте (рис. 5), в височно-нижнечелюстном суставе - трабекулярный отек субхондраль-
Рис. 2
МСКТ шейного отдела позвоночника пациента О., 16 лет, с атлантоаксиальной дислокацией: значительное увеличение переднего атлантодентального расстояния, стеноз позвоночного канала на уровне атланта, узурация передней поверхности зубовидного отростка аксиса
43
\ \ :! bot F г J • \ * > г 5 л ( 1 д Ш J 1 in в" Гм ' ¡ш t ' 0 (W 1 Г F ¡ваР и Ч
Рис. 4 МСКТ шейного отдела позвоночника пациента О., 16 лет, после хирургического лечения атлантоаксиальной дислокации: отсутствие стеноза позвоночного канала, положение винтов в С1 и С2 позвонках правильное
Рис. 5
МРТ правого коленного сустава пациента О., 16 лет: выпот в верхнем завороте
Рис. 6
МРТ правого височно-нижнечелюстного сустава пациента О., 16 лет, во фронтальной и сагиттальной проекциях на Т2-взвешенных изображениях: локальная зона гиперинтенсивности МР-сигнала головки нижней челюсти справа (признаки отека костной ткани в субхондральном отделе)
ных отделов головки нижнеи челюсти справа (рис. 6), свидетельствующие о воспалительном характере поражения.
После вмешательства пациент сразу отметил увеличение силы в левой руке, был вертикализирован на 2-е сут, в послеоперационном периоде рекомендовано использовать шейный воротник, выписан из стационара на 10-е сут в удовлетворительном состоянии. В неврологической картине отмечался полный регресс симптоматики.
Срок наблюдения пациента после операции составил 2,5 года: состо-
ит на учете у ревматолога, за время наблюдения жалоб со стороны суставов и на боль в области шейного отдела позвоночника не предъявлял, неврологических симптомов не отмечалось. Через 2 года после операции при контрольном КТ-исследовании изменений соотношений атланта и аксиса, дестабилизации металлоконструкции не отмечали, имелись признаки формирования костного блока переднеосевого сустава (рис. 7).
Особенностью представленного наблюдения является, на наш взгляд, крайне редкое первичное проявление достаточно частого для детей заболе-
44
вания - ревматоидного артрита признаками атлантоаксиальной дислокации со стенозом позвоночного канала. Абсолютно ошибочным явилось применение у данного пациента осте-опатического воздействия, приведшего к ухудшению неврологического состояния, и вытяжения на петле Глиссона, абсолютно противопоказанного при нестабильности шейного отдела позвоночника.
Еще одной особенностью наблюдения является манифестация развернутой клинической картины полиартрита клинико-лучевыми (поражением коленного и височно-
л
% Cs
a p
s è
и с
s
Рис. 7
МСКТ шейного отдела позвоночника пациента О. через 24 мес. после операции: стеноза позвоночного канала нет, признаки формирования полного костного анкилоза в области переднеосево-го сустава
нижнечелюстного суставов) и лабораторными (наличие маркеров воспаления) проявлениями в раннем периоде после первого этапа оперативного лечения - наложения гало-аппарата. Стандартная базовая терапия ревматоидного артрита оказалась эффективной для купирования его клинических проявлений, что подтверждают результаты наблюдения ревматолога за пациентом в течение 2,5 лет.
В отличие от атлантоаксиальных дислокаций у взрослых пациентов
с болезнью Бехтерева, характеризующихся выраженной ригидностью данного сегмента и требующих проведения резекции структур кранио-вертебральной области для полноценной декомпрессии содержимого позвоночного канала, в нашем наблюдении все компоненты деформации удалось устранить за счет мобильности пораженного сегмента [10].
Поражение суставов шейного отдела позвоночника редко является первым признаком ревматоидного артрита, но наличие болевого синдрома в шейном отделе, особенно в сочетании с неврологическими проявлениями, должно настораживать врачей любой специальности: у пациентов с системной, полиарти-кулярной и энтезит-ассоциирован-ной формами заболевания воспалительные изменения шейного отдела позвоночника являются типичным проявлением ювенильного идиопа-тического артрита [7, 8], а хронический воспалительный процесс может привести к выраженным анатомическим изменениям, проявлением которых и является атлантоаксиаль-ная нестабильность с потенциальным риском компрессии спинного мозга [3] и инвалидизации больного.
Заключение
Атлантоаксиальная дислокация нетравматического генеза у детей и подростков
должна являться поводом для комплексного обследования, включающего исследование на ювенильный идио-патический артрит. Быстрое и правильное установление диагноза может обеспечить своевременную этиопато-генетическую терапию, позволяющую предотвратить развитие жизнеугрожа-ющих осложнений.
Непрямая декомпрессия спинного мозга и репозиция дислокации Cx-C2 в гало-аппарате c последующей задней стабилизацией по Harms позволила восстановить правильные взаимоотношения в позвоночно-двигательном сегменте, полностью купировать неврологические нарушения с использованием при этом минимальной протяженности фиксации. Выполненное последовательное и этапное вмешательство позволило постепенно вывести позвоночно-двига-тельный сегмент в физиологически правильную позицию, ликвидировать стеноз содержимого позвоночного канала и неврологические расстройства, воссоздать стабильность сегмента и сохранить достигнутый результат в отдаленном периоде.
Авторы выражают благодарность врачу-рентгенологу Т.В. Мурашко и врачу-неврологу И.Ю. Солохиной за помощь в подготовке материалов исследования.
Исследование не имело спонсорской поддержки. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Литература/References
1. Львов И.С., Гринь А.А., Некрасов М.А., Кордонский А.Ю., Сытник А.В.
Методы вентральной декомпрессии у пациентов с атлантоаксиальными дислокациями травматического и нетравматического генеза // Вопросы нейрохирургии им. Н.Н. Бурденко. 2018. Т. 82. № 1. С. 33-40. DOI: 10.17116/neiro201882133-40. [Lvov IS, Grin' AA, Nekrasov MA, Kordonskiy AYu, Sytnik AV. Ventral decompression techniques in patients with traumatic and non-traumatic atlanto-axial dislocations. Zh Vopr Neirokhir Im N N Burdenko. 2018;82(1):33-40. In Russian].
2. Brockmeyer DL, Sivakumar W, Mazur D, Sayama CM, Goldstein HE, Lew SM, Hankinson TC, Anderson RCE, Jea A, Aldana PR, Proctor M, Hedequist D, Riva-Cambrin JK. Identifying factors predictive of atlantoaxial fusion failure in pediatric patients: lessons learned from a retrospective pediatric craniocervical society study. Spine. 2018;43:754-760. DOI: 10.1097/BRS.0000000000002495.
3. Roonprapunt C, Kokoszka MA, Ulkatan S, Ghatan S. Value of neurophysiology monitoring in confirming indirect decompression of severe pediatric non-traumatic C1-C2 subluxation. A case report. Interdiscip Neurosurg. 2018;13:95-99. D01:10.1016/j. inat.2018.04.005.
4. Martinez-De^ampo Е, Turner JD, Rangel-Castilla L, Soriano-Baron H, Kalb S, Theodore N. Pediatric occipitocervical fixation: radiographic criteria, surgical technique, and clinical outcomes based on experience of a single surgeon. J Neurosurg Pediatr. 2016;18:452-462. D01:10.3171/2016.2.PEDS15544.
5. Fath L, Cebula H, Santin MN, Coca A, Debry C, Proust F. The Grisel's syndrome: a non-traumatic subluxation of the atlantoaxial joint. Neurochirurgie. 2018;64:327-330. D0I:10.1016/j.neuchi.2018.02.001.
45
6. Bodakci E, Uskudar Cansu D, Erturk A, Calisir C, Korkmaz C. Can neck pain be an initial symptom of rheumatoid arthritis? A case report and literature review. Rheumatol Int. 2018;38:925-931. D01:10.1007/s00296-018-4019-z.
7. Dai Y, Jian FZ, Huang JY. Research progress of the pathogenesis of atlantoaxial dislocation caused by rheumatoid arthritis. Chin J Contemp Neurol Neurosurg. 2018;185:366-371. DOI: 10.3969/j.issn.1672-6731.2018.05.012.
8. Pinto JRR, Pedron IG, Utumi ER, Miranda ME, Pinto ECP, Nucci LP. Tem-poromandibular joint disorders as the only manifestation of juvenile idiopathic arthritis: a case report. Einstein (Sao Paulo). 2018;16:eRC4003. DOI: 10.1590/ S1679-45082018RC4003.
9. Лисицкий И.Ю., Киселев А.М., Киселев С.Е. Атлантоаксиальные дислокации ревматоидного генеза: хирургическая тактика. Вопросы нейрохирургии им. Н.Н. Бурденко. 2018. Т. 82. № 1. С. 41-47. DOI: 10.17116/neiro201882141-47. [Lisitskiy IYu, Kiselev AM, Kiselev SE. Rheumatoid atlanto-axial dislocation: a surgical approach. Zh Vopr Neirokhir Im N N Burdenko. 2018;82(1):41-47. In Russian].
10. Бурцев А.В., Губин А.В., Рябых С.О., Котельников А.О., Павлова О.М. Синдромальный подход при оценке хирургической патологии шейного отдела позвоночника // Гений ортопедии. 2018. Т. 24. № 2. С. 216-220. DOI: 10.18019/1028-4427-2018-24-2-216-220. [Burtsev AV, Gubin AV, Ryabykh SO, Kotel'nikov AO, Pavlova OM. Syndromic approach in assessing the surgical pathology of the cervical spine. Genii Ortopedii. 2018;24(2):216-220. In Russian].
Адрес для переписки:
Мурашко Владислав Валерьевич
196603, Россия, Санкт-Петербург, Пушкин, ул. Парковая, 64-68, Научно-исследовательский детский ортопедический институт им. Г.И. Турнера, v.murashko@gmail.com
Address correspondence to:
Murashko Vladislav Valeryevich,
The Turner Scientific Research Institute for Children's Orthopaedics, Parkovaya str., 64-68, Pushkin, St. Petersburg, 196603, Russia, v.murashko@gmail.com
Статья поступила в редакцию 25.09.2018 Рецензирование пройдено 26.11.2018 Подписано в печать 30.11.2018
Received 25.09.2018 Review completed26.11.2018 Passed for printing 30.11.2018
Сергей Валентинович Виссарионов, д-р мед. наук, проф., заместитель директора по научной и учебной работе, Научно-исследовательский детский ортопедический институт им. Г.И. Турнера, Россия, 196603, Санкт-Петербург, Пушкин, ул. Парковая, 64-68, ORCID: 0000-0003-4235-5048, vissarionovs@gmail. com;
Вадим Анатольевич Мануковский, д-р мед. наук, проф., заместитель директора по клинической работе, Санкт-Петербургский НИИ скорой помощи им. И.И.Джанелидзе, Россия, 192242, Санкт-Петербург, Будапештская, 3а, ORCID: 0000-0003-0319-814Х, vadim@neuro.spb.ru; Владислав Валерьевич Мурашко, врач травматолог-ортопед, заведующий операционным блоком, Научно-исследовательский детский ортопедический институт им. Г.И. Турнера, Россия, 196603, Санкт-Петербург, Пушкин, ул. Парковая, 64-68, ORCID: 0000-0002-2201-6906, v.murashko@gmail.com.
Sergei Valentinivich Vissarionov, DMSc, Prof., Deputy Director for science and academic work, The Turner Scientific Research Institute for Children's Orthopaedics, Parkovaya str., 64-68, St. Petersburg, 196603, Russia, ORCID: 0000-0003-4235-5048, vissarionovs@gmail.com;
Vadim Anatolyevich Manukovskiy, DMSc, Prof., Merited Doctor of the Russian Federation, Deputy Director for clinical works; St. Petersburg I.I. Dzhanelidze Research Institute of Emergency Medicine, Budapeshtskaya str., 3a, St. Petersburg, 192242, Russia, ORCID: 0000-0003-0319-814Х, vadim@neuro.spb.ru; Vladislav Valeryevich Murashko, traumatologist-orthopedist, Head of the operating unit, The Turner Scientific Research Institute for Children's Orthopaedics, Parkovaya str., 64-68, St. Petersburg, 196603, Russia, ORCID: 0000-0002-2201-6906, v.murashko@gmail.com.
46
